ピンドバーグ腫瘍。 特殊染色による病理診断 Gotmare SS, Pereira T, Shetty S, Kesarkar KS

Abstract

Odontogenic tumorsは悪性の新生物から歯のハマルトーマまで幅広い病変を構成しています。 は、すべて歯形成装置の上皮および外間葉の残骸に由来する。 石灰化上皮性歯原性腫瘍（CEOT）は、1956年にPindborgによって初めて報告された珍しい良性の上皮性歯原性腫瘍である。 この新生物の名称は一般に広く受け入れられている。 Pindborg腫瘍またはCEOTは、歯原性腫瘍全体の1％を占める局所進行性の新生物であり、14％の症例に再発を認める。 この腫瘍の病因は、臨床家にとって依然として謎である。 Pindborgは、この腫瘍が未発達歯の減少したエナメル質上皮の残骸から発生することを示唆した。 最近の文献では，この腫瘍は間充織から発生すると報告されている． 我々は，22歳男性，左下顎骨後方部に発生したPindborg腫瘍の1例を報告する． X線写真上，下顎第2大臼歯の未発達に伴う明瞭な放射線透過が認められ，下顎骨の下縁に転位していた． 本症例では，通常のヘマトキシリン・エオジン染色に加え，コンゴレッド染色とmodified Gallegos染色による病理組織学的所見を報告した。 アミロイド、Congo red stain、modified Gallegos stain、歯原性腫瘍、Pindborg tumor

How to cite this article:
Gotmare SS, Pereira T, Shetty S, Kesarkar KS. Pindborg腫瘍。 特殊染色による病理診断。 Indian J Pathol Microbiol 2018;61:239-41

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Gotmare SS, Pereira T, Shetty S, Kesarkar KS. Pindborg腫瘍。 特殊染色による病理診断。 Indian J Pathol Microbiol 2018 ;61:239-41. Available from: https://www.ijpmonline.org/text.asp?2018/61/2/239/230533

Introduction

Pindborg tumor, also known as calcifying epithelial odontogenic tumor (CEOT) is the rare and unusual epithelial benign odontogenic neoplasm, accounts for all odontogenic tumors, 1%.が、この腫瘍の原因です。 この新生物は、40代から50代に発症し、性別に偏りはない。 臨床的には、緩徐に成長し、痛みを伴わない膨張性の硬い骨性の腫脹として現れ、多くは下顎骨後方部の埋伏歯に関連する。 この腫瘍の病因については議論がある。 文献によると、エナメル質上皮の残骸から発生するとされているが、減少したエナメル質上皮、中間層、または歯根膜の残骸が病因に関与しているかどうかは、未だに謎である。 CEOT は、臨床症状と病理組織学的特徴から、中枢性または骨内性（87.8%）、末梢性または骨外性（6.1%）、あるいは腺腫様歯原性腫瘍（AOT）との合併腫瘍として鑑別されている。 この新生物は再発しやすく，15%に再発がみられる。

症例報告

22歳男性が左下後方の腫れを主訴に5〜6ヵ月前から受診した。 診察の結果、口腔内では左後頭部の小さな腫脹を認めたa。触診では腫脹は硬く、圧痛はない。 レントゲン写真では、左側、前後35-38領域、歯槽堤から下顎骨下縁にかけて下歯槽神経管に関わる明瞭な放射線透過を認めた。 下顎骨下縁は無傷で連続しているように見え、36は上凸のまま、37は突端下縁に変位しているb。仮診断は、アメロブラストーマ、AOT、歯状嚢胞とした。 切開生検を行い，病理組織学的所見では，好酸性細胞質を多く含む多面体上皮細胞のシートとコードが観察された． 細胞外形は明瞭で，細胞間橋が顕著であった。 核は大きく、高色素性であった。 細胞外、好酸球、アミロイド様物質が存在し、Liesegangリングと呼ばれる同心円状の石灰化も時折みられたa、b。 コンゴレッド染色は偏光顕微鏡下でアップルグリーンの複屈折を示し、cとmodified Gallegos染色は顕微鏡下で見ると石灰化が赤く染まるd。病理組織報告に基づいて、最終的に与えられた診断はCEOTでした。 (b)下顎左側に明瞭な放射線透過を示す口腔内写真
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図2： (a)amyloid (H and E, ×10) のある多面体の上皮細胞である顕微鏡写真です。 (b) 顕著な核とLiesegangのリングを持つアミロイドを持つ多面体細胞からなる腫瘍シートを示す顕微鏡写真（HおよびE、×10）。 (c）アミロイド沈着のアップルグリーン複屈折を示す顕微鏡写真（偏光顕微鏡）（コンゴレッド染色、10倍および40倍）。 (d）アミロイドがピンク、リーゼガングがピンクブルー、石灰化がブルー、コラーゲンがグリーンに染色された顕微鏡写真（Modified Gallego’s stain, ×40倍） ここをクリック

Discussion

Pindborg tumor (CEOT) は1955年に Pindborg によって初めて報告されました。 また、Tuyはunusual ameloblastoma、Stoppackはcystic odontoma、ThomaはAdenoid adamantoblastomaと呼ばれている。 病因は不明であるが、文献によれば、Pindborg腫瘍の上皮細胞は、エナメル器官の間充織層に封入された物質の残存物であるとされている。 これは、腫瘍細胞が形態的に中間層の細胞に類似しており、アルカリフォスファターゼとアデノシン三リン酸の高い活性を示すという考えに基づくものである。 また、文献によると、ピンドバーグ腫瘍内のアミロイド沈着は、このような間充織細胞に対する免疫反応であるとされている。 また、歯根膜の残骸から発生し、これが真の前駆細胞である可能性が高いとしている著者もいる。 本症例は，平均年齢40歳の症例が多い文献の中で，第2世代に発生した珍しい症例である。 Pindborgは2つの臨床病理学的変異を報告している：骨内変異（中心型）と骨外変異（末梢型）で、それぞれ96％と4％の罹患率である。 彼の観察によると、中心型はエナメル器官の間充織に由来し、骨外型は歯質から発生するという。 病理組織学的には、CEOTは多面体の上皮細胞の大きなシート、島、コード、列、ストランドからなり、わずかな結合組織ストロマがある。 細胞の輪郭は明瞭で、細胞間橋が顕著で、豊富な好酸性顆粒状細胞質を有する。 中程度の多形性とまれに非定型的な有糸分裂が認められることがある。 これらの新生細胞は、しばしば大きな核小体を示す多形で高色度の奇怪な核を中心に有している。 この腫瘍の特徴的な所見は、腫瘍細胞のシート内に丸い淡い好酸性アミロイド様塊が存在することである。 この物質はミネラル塩と親和性があるため、石灰化が起こり、Liesegangリングと呼ばれる同心円状のラメラ体を形成することがある。 周囲組織には、カルシウム塩のびまん性沈着とともに、均質な好酸球の大きなプールが認められることがある。 このアミロイド様物質は、コンゴレッドで染色すると偏光顕微鏡下でアップルグリーンの複屈折として現れる。この腫瘍には、透明細胞、ランゲルハンス細胞、骨およびセメント質様成分、筋上皮細胞などの変異体がある。 また、CEOT とアメロブラストーマ、AOT の複合病変も文献に記載されている。 本症例では、上皮細胞からなる大きなシートとアイランドに、乏しい緩い線維性結合組織の間質が見られるなど、CEOTに特徴的な組織学的特徴が見られた。 上皮シートは多面体の腫瘍細胞からなり、好酸性細胞質、高色素の大きな密な核を有していた。 上皮細胞はコンパクトに配列され，細胞間橋が見られた。 上皮の大部分に均質な好酸球状の腫瘤が認められ，篩骨様の外観を呈していた。 また、Liesegangの輪が見られた。 様々な研究者がこのアミロイドを分析し、その由来は病因と同様に未だ謎のままであると述べている。 本症例では、Congo red染色でアミロイド沈着は明るいオレンジから赤の色調を呈し、偏光を当てると複屈折を示し、アップルグリーンと呼ばれる独特の緑黄色を呈していた。 さらに，口腔内の硬組織（エナメル質はピンク，象牙質・骨は緑，セメント質は赤）を組織化学的に区別する改良型 Gallegos 染色を行ったところ，エナメル質はピンク，象牙質・骨は緑，セメント質は赤に染色された． 私たちの場合、アミロイドはピンクに、石灰化とリーゼガング環はピンクがかった青に染まることがわかりました。 これは、アミロイドが歯原性装置の上皮細胞に由来するという、研究者が文献で提唱している諸説を支持するものです。

結論

CEOT はまれな良性歯原性腫瘍であります。 その診断は、古典的な病理組織学的特徴によって確認することができます。 しかし、この腫瘍の正確な性質と病態は今日まで不明である。
患者同意の宣言
著者らは、すべての適切な患者同意書を入手したことを証明する。 このフォームで、患者は自分の画像と他の臨床情報がジャーナルに報告されることに同意した／している。 患者は、自分の名前とイニシャルが公表されないこと、身元を隠すために十分な努力がなされることを理解しているが、匿名性は保証されない。
利益相反
利益相反はありません。

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