OFM は原因不明のまれな粘膜病変である． OFMの病態は明確には解明されていないが，ムコイド変性を起こした結合組織にムチンが局所的に沈着することが特徴である． 我々の知る限り、英文文献に65例の報告がある（表1）。 患者の年齢は2歳から68歳であり、平均年齢は38.4歳であった。 男性21例（32.3％）、女性44例（67.7％）で、男女比は1：2.1であった。 歯肉由来の症例が最も多く（65.6％），次いで硬口蓋，頬粘膜，舌，後臼歯部，口唇に由来する症例であった。
OFM は骨に付着した角化粘膜に発生しやすいとされ、歯肉と口蓋由来の症例を合わせると報告例の 79.0% を占めている。 症例1のように後臼歯部に発生することは稀である。 線維芽細胞によるヒアルロン酸の過剰産生とその蓄積による粘液性病変の形成が、この疾患のメカニズムに関与していると考えられている。 病因は不明であるが、Netoらは外傷性刺激が発症機序の誘発因子であると提唱している。 また、Joshiらは、軟部組織病変の増大には外傷性刺激が関与している可能性を示唆している。 しかし、今回の症例では外傷性刺激の明らかな関与は確認できなかった。
OFMの臨床所見は、弾性硬度で周囲粘膜と同色の無痛性の結節性腫瘤が認められる。 しかし、特徴的な臨床・放射線所見はなく、初発から診断までの10年間の歯科治療中の偶然の所見が報告されています。
OFMの臨床診断は特に難しく，これまでの報告では線維腫（32.8％），エプーリス（10.4％），乳頭腫（3.0％），粘液腫（3.0％），良性腫瘍（1.5％），歯槽膿漏，巨大細胞肉芽腫などや，口蓋由来病変例で多形腺腫などが診断されました（表1）。 初診時の臨床診断が記録されていない未同定例も44.8％と多く見られた。 これらの症例はいずれも臨床所見からOFMと診断されなかった。 今回の症例のうち、1例目は口腔内の症状がなく来院された。 パノラマX線写真で右側後臼歯部に明瞭な骨吸収が認められ，後臼歯部腫瘍の疑いと診断した． 症例2，3は上顎右側犬歯部および第一小臼歯部の頬側歯肉に限局した組織塊を認め、エプーリスと診断した。 臨床症状や放射線所見からOFMと仮診断することは困難であるが，口腔内良性腫瘍の鑑別診断として考慮すべき疾患である。
OFMの確定診断には免疫染色を含む病理検査が不可欠である。 病理組織学的所見としては、腫瘍組織塊の包埋の欠如、粘液腫性間質、および粘液腫性間質がない場合には線維性結合組織の局在が挙げられる。 したがって、粘液腫、粘液嚢腫、神経鞘粘液腫、粘液変性を伴う神経線維腫、局所粘液水腫、線維性病変の粘液変性など、粘液腫性間質を伴う疾患との病理組織学的区別が重要である。 アルシアンブルーは陽性であったが，PASは陰性であり，酸性ムチンの存在を示唆するものであった。 また、神経組織や病変の免疫組織化学的マーカーであるS-100蛋白が陰性であったことから、神経鞘粘液腫などの末梢神経由来病変の粘液変性症の可能性は排除された。 また，本病変ではまばらな線維性結合組織が認められたが，銀染色では網状線維はほとんど認められなかった。
症例1では右後臼歯部の骨吸収が認められ，組織塊と矛盾せず，生検所見から歯原性筋腫が鑑別診断として挙げられた． しかし、確定診断には至らなかった。 歯原性粘液腫は間葉系起源の真性新生物である。 主に紡錘形の細胞と散在する膠原線維からなり，緩い粘液状の物質が分布している。 OFMとは異なり、歯原性粘液腫は常に骨内拡張性病変として現れ、ゆっくりと成長する顎骨の肥大を引き起こします。 歯原性粘液腫と OFM は，網状繊維の配列と走行によって鑑別される． 本症例では銀染色により網状繊維が非常にまばらであることが確認された。 従って、豊富な網状繊維の形成を示す粘液腫は除外された。 本症例の軟部組織腫瘤に関するこれらの所見は、Tomichによる所見と一致し、さらに周囲骨への浸潤がないことが確認された。 OFMは腫瘍と異なり明確な被包性がなく、局所的に比較的厚い粘液腫組織が正常な膠原線維組織に囲まれていることから、この組織学的特徴はOFMと他の疾患の鑑別に重要であると考えられている。 こうして、OFMの確定診断が下された。 しかし，症例 1 では OFM には珍しい顎骨の吸収も認められ，正確な臨床診断が困難であった． 放射線所見で骨吸収を報告した症例は、我々の症例報告以外では1例のみであった。 下顎骨の歯原性粘液腫のX線所見は通常多眼性であるにもかかわらず、これらの症例ではX線写真上腫瘤は単眼性であり、病変の大きさに伴う圧迫により骨吸収が生じたと推察された。
ムチノーシスを示す全身疾患としては、甲状腺機能亢進症に伴う前脛骨粘液水腫、甲状腺機能低下症に伴うびまん性粘液水腫、糖尿病による球水腫や多発性骨髄腫、糖尿病や膠原病による粘液水腫性苔癬などがあげられる。 本症例では，これらの全身性疾患は認められず，また，ムチン沈着が口腔内に限局していたため，全身性ムチン沈着の可能性は除外された。 OFMの病理診断後，内分泌系疾患を除外するために血液検査を行うことを検討する価値はあると思われる。 その結果，不完全切除による再発は1例（1.5％）であり，残りの症例は良好な経過をたどっている。 しかし、ほとんどの症例で一定期間の経過観察が必要と思われる。
ここでは、OFMの3症例と文献レビューを紹介する。 OFMは臨床所見から診断することが難しく，頻度も低いが，口腔内良性腫瘍を診断する際には考慮すべき疾患である
。