 Abstract |
Odontogene tumoren vormen een breed spectrum van laesies variërend van kwaadaardige en goedaardige neoplasma’s tot dentale hamartomen, allemaal afkomstig van de epitheliale en ectomesenchymale overblijfselen van het tandvormend apparaat. Calcifying epithelial odontogenic tumor (CEOT) is een zeldzame, goedaardige epitheliale odontogene tumor die voor het eerst werd beschreven door Pinborg in 1956. Het is een universeel aanvaard eponiem voor deze neoplasma. De Pindborg tumor of CEOT is een lokaal agressieve neoplasma die 1% van het totaal van odontogene tumoren uitmaakt, met recidief in 14% van de gevallen. De etiologie van deze tumor blijft een raadsel voor de clinicus. Pindborg suggereerde dat de tumor ontstaat uit de overblijfselen van gereduceerd glazuurepitheel van een niet-uitgebarsten tand. Recente studies in de literatuur melden dat de tumor ontstaat uit stratum intermedium. Wij melden een geval van Pindborg tumor bij een 22-jarige mannelijke patiënt in de linker mandibulaire posterieure regio. Radiografisch, een goed gedefinieerde radiolucentie werd geassocieerd met unerupted mandibulaire tweede molaar die werd verplaatst naar de inferieure grens van de onderkaak. Naast routinematige hematoxyline- en eosinekleuring worden in dit geval histopathologische bevindingen gerapporteerd met behulp van Congo roodkleuring en gemodificeerde Gallegos-kleuring.
Keywords: Amyloïde, Congo rood vlek, gemodificeerde Gallegos vlek, odontogene tumoren, Pindborg tumor
Hoe dit artikel te citeren:
Gotmare SS, Pereira T, Shetty S, Kesarkar KS. Pindborg tumor: Pathologie met speciale vlekken. Indian J Pathol Microbiol 2018;61:239-41
How to cite this URL:
Gotmare SS, Pereira T, Shetty S, Kesarkar KS. Pindborg tumor: Pathologie met speciale vlekken. Indian J Pathol Microbiol 2018 ;61:239-41. Available from: https://www.ijpmonline.org/text.asp?2018/61/2/239/230533
| Inleiding |
 |
Pindborg tumor, ook bekend als calcifying epithelial odontogenic tumor (CEOT), is een zeldzaam en ongewoon epitheliaal goedaardig odontogeen neoplasma, goed voor 1% van alle odontogene tumoren. Deze neoplasma treft personen in de vierde tot vijfde decennia van het leven en vertoont geen voorliefde voor het geslacht. Klinisch presenteert het zich als een langzaam groeiende, pijnloze expansiele harde benige zwelling, meestal geassocieerd met een geïmpacteerde tand in de posterieure mandibulaire regio. De etiologie van deze tumor is omstreden. Uit de literatuur blijkt dat hij ontstaat uit de epitheliale resten van het glazuurorgaan, maar of gereduceerd glazuurepitheel, stratum intermedium, of tandlaminaresten betrokken zijn bij de etiologie blijft nog steeds een raadsel. CEOT wordt, afhankelijk van de klinische presentatie en de histopathologie, gedifferentieerd als centraal of intraosseus (87,8%), perifeer of extraosseus (6,1%), of als hybride tumor in combinatie met adenomatoïde odontogene tumor (AOT). Deze neoplasma heeft de neiging om te recidiveren, aangezien recidief in 15% van de gevallen voorkomt.
| Case Report |
|
Een 22-jarige man presenteerde zich met een hoofdklacht van zwelling in de linker posterieure regio gedurende 5-6 maanden. Bij onderzoek werd intraoraal een kleine zwelling in het linker retromolaire gebied waargenomen a. Bij palpatie was de zwelling stevig van consistentie en niet-tender. Radiografisch werd aan de linkerkant een goed gedefinieerde radiolucentie gezien, die zich uitstrekte van regio 35 tot 38 anteroposterieur en van de alveolaire kam tot de inferieure rand van de onderkaak, waarbij het inferieure alveolaire zenuwkanaal betrokken was. De inferieure rand van de onderkaak lijkt intact en doorlopend, 36 blijft supraerupt en 37 is verplaatst naar de inferieure rand van de ramus b. De voorlopige diagnose was ameloblastoom, AOT, en dentigerous cyste. Er werd een incisiebiopsie uitgevoerd en het histopathologisch rapport toonde vellen en strengen van polyhedrale epitheelcellen met overvloedig eosinofiel cytoplasma. De cellulaire omtrek was duidelijk met prominente intercellulaire bruggen. De kernen waren groot en hyperchromatisch. Zones van extracellulair, eosinofiel en amyloïd-achtig materiaal met hier en daar concentrische verkalkingen, Liesegang-ringen genoemd, waren ook duidelijk a en b. De Congo rood vlek vertoonde appelgroene birefringentie onder gepolariseerde microscopie c en de gemodificeerde Gallegos vlek, die rood kleurde voor de calcificaties wanneer gezien onder microscoop d. Op basis van het histopathologisch rapport, was de uiteindelijke diagnose CEOT.
 |
Figuur 1: (a) Intraorale foto. (b) Orthopantomogram met een goed gedefinieerde radiolucentie aan de linkerkant van de onderkaak Klik hier om te bekijken |
 |
Figuur 2: (a) Fotomicrografie met polyhedrale epitheelcellen met amyloïd (H en E, ×10). (b) Fotomicrografie van tumorvellen bestaande uit polyhedrale cellen met prominente kernen en amyloïd met ringen van Liesegang (H en E, ×10). (c) Fotomicrografiek (gepolariseerde microscoop) met appelgroene birefringentie voor amyloïde afzettingen (Congo rood kleuring, × 10 en × 40 ). (d) Fotomicrografiek (lichtmicroscoop) met roze amyloïdkleuring, roze-blauw gekleurde Liesegang-ringen, blauw gekleurde calcificaties en groen gekleurd collageen (gemodificeerde Gallego-kleuring, ×40) Klik hier om |
| Discussie |
|
De Pindborg tumor (CEOT) werd voor het eerst gerapporteerd door Pindborg in 1955, ook aangeduid als ongewoon ameloblastoom door Tuy, cystisch odontoom door Stoppack, en adenoïd adamantoblastoom door Thoma. Hoewel de etiologie onzeker blijft, suggereert de literatuur dat de epitheelcellen van de Pindborg tumor overblijfselen zijn van opgehoopt materiaal in de stratum intermedium laag van het glazuurorgaan. Dit is gebaseerd op het idee dat de tumorcellen morfologisch lijken op de cellen van het stratum intermedium en een hoge activiteit van alkalische fosfatase en adenosine trifosfaat vertonen. In de literatuur wordt ook beweerd dat de amyloïde afzettingen in de Pindborg tumor een immunologische reactie zijn op deze stratum intermedium cellen. Sommige auteurs stellen dat het ontstaat uit de overblijfselen van tandlamina die waarschijnlijker de echte progenitorcel zijn. Ons geval was zeldzaam omdat het werd waargenomen in het tweede decennium van het leven, vergeleken met de leeftijd vermeld in de literatuur, aangezien de meeste gevallen zich voordeden met een gemiddelde leeftijd van 40 jaar. Pinborg rapporteerde 2 klinisch-pathologische varianten: intraosseuze (centrale) en extraosseuze variant (perifere) met een incidentie van 96% en 4%, respectievelijk. Volgens zijn waarnemingen zijn de centrale tumoren afkomstig van het stratum intermedium van het glazuurorgaan in vergelijking met de extraosseuze vorm die afkomstig is van de tandlamina. Histopathologisch bestaat CEOT uit grote vellen, eilanden, koorden, rijen en strengen van polyhedrale epitheelcellen met een schaars bindweefselstroma. De cellen vertonen een duidelijke cellulaire omtrek, met prominente intercellulaire bruggen en overvloedig eosinofiel korrelig cytoplasma. In deze neoplastische cellen kan een matige mate van pleomorfisme en zeldzame atypische mitose worden waargenomen. Deze neoplastische cellen vertonen centraal gelegen pleomorfe, hyperchromatische en bizarre kernen, die vaak een grote nucleolus vertonen. De karakteristieke bevindingen van deze tumor zijn de aanwezigheid van afgeronde bleke, eosinofiele amyloïde-achtige massa’s binnen de bladen van tumorcellen. Door zijn affiniteit met minerale zouten kan dit materiaal verkalken, waardoor concentrische lamellaire lichamen ontstaan die Liesegang-ringen worden genoemd. In het omringende weefsel kunnen grote poelen homogeen eosinofiel materiaal worden waargenomen, samen met diffuus afgezette calciumzouten in sommige gebieden. Dit amyloïdachtige materiaal verschijnt als een appelgroene birefringentie onder gepolariseerde microscoop wanneer het gekleurd wordt met Congo rood. Verschillende varianten van deze tumor zijn de heldere cellen, Langerhans cellen, bot en cementachtige component, en myoepitheliale cellen. Gecombineerde laesies van CEOT met ameloblastoma en AOT zijn ook gedocumenteerd in de literatuur. Het huidige geval vertoonde karakteristieke histopathologische kenmerken van CEOT, zoals grote vellen en eilanden bestaande uit epitheelcellen met een schaars, los fibreus bindweefselstroma. De epitheliale vellen waren samengesteld uit polyhedral tumorcellen met een eosinofiel cytoplasma met grote dichte hyperchromatische kernen. De epitheelcellen waren compact gerangschikt en vertoonden intercellulaire bruggen. De homogene eosinofiele bolvormige massa’s werden vooral waargenomen in het epitheel, wat resulteerde in een cribriform uiterlijk. De ringen van Liesegang waren ook duidelijk. Verschillende onderzoekers analyseerden het amyloïd materiaal en verklaarden dat de oorsprong nog steeds een mysterie is, net als de etiologie. Deze studies concluderen dat een degeneratief proces waarbij cytokeratine tussenliggende filamenten in tumorcellen verantwoordelijk is voor amyloïd degeneratie, terwijl anderen concludeerden dat het gaat om degeneratie van type IV collageen geassocieerd met keldermembraan. In het huidige geval, wanneer blootgesteld aan Congo rood vlek, amyloïd afzettingen verscheen als heldere oranje-naar-rode tint, terwijl bij blootstelling aan polarisatie licht, het aangetoond birefringentie om onderscheidende groen-gele kleur beschreven als appeltjesgroen. Bovendien voerden wij een gemodificeerde Gallegos-kleuring uit, die histochemisch harde weefselstructuren van de mondholte onderscheidt, waarbij het glazuur roze kleurt, dentine en bot groen, en cementum rood kleurt. In ons geval vonden wij dat amyloïd roze kleurde, terwijl de verkalkingen en de ringen van Liesegang roze-blauw kleurden. Dit is in het voordeel van verschillende theorieën die door de onderzoekers in de literatuur naar voren zijn gebracht, namelijk dat het amyloïd afkomstig is van de epitheelcellen van het odontogene apparaat.
| Conclusie |
|
CEOT is een zeldzame goedaardige odontogene tumor. De diagnose ervan kan worden bevestigd door zijn klassieke histopathologische kenmerken. De exacte aard van de tumor en de pathogenese zijn echter tot op heden onduidelijk.
Verklaring van toestemming van de patiënt
De auteurs verklaren dat zij alle juiste toestemmingsformulieren voor de patiënt hebben verkregen. In het formulier de patiënt (en) heeft / hebben gegeven zijn / hun toestemming voor zijn / hun beelden en andere klinische informatie te worden gerapporteerd in het tijdschrift. De patiënten begrijpen dat hun namen en initialen niet zullen worden gepubliceerd en dat de nodige inspanningen zullen worden geleverd om hun identiteit te verbergen, maar anonimiteit kan niet worden gegarandeerd.
Financiële steun en sponsoring
Nihil.
Belangenconflicten
Er zijn geen belangenconflicten.
|
|
|
|
Pereira OH, de Carvalho LP, Lacerda Brasileiro Junior V, de Figueiredo CR. Calcificerende epitheliale odontogene tumor. Case Rep Pathol 2013;2013:725380.
|
|
|
Singh N, Sahai S, Singh S, Singh S. Calcifying epithelial odontogenic tumor (Pindborg tumor). Natl J Maxillofac Surg 2011;2:225-7.
|
|
|
Misra SR, Lenka S, Sahoo SR, Mishra S. Giant pindborg tumor (calcifying epithelial odontogenic tumor): An unusual case report with radiologic-pathologic correlation. J Clin Imaging Sci 2013;3:11.
|
|
|
Belmonte R, Torres D, Mayorga F, García-Perla A, Infante P, Gutiérrez JL. Calcifying epithelial odontogenic tumor (Pindborg tumor). Med Oral 2002;7:309-15.
|
|
|
Lim I, Mallari R, Lacsamana N, Paz D, Villafuerte A. Recurrent calcifying epithelial odontogenic tumor (Pindborg tumor): Een casus studie. Oral Oncol Extra 2005;41:259-66.
|
|
|
Vinayakrishna K, Soumithran CS, Sobhana CR, Biradar V. Perifere en centrale agressieve vorm van Pindborg tumor van de onderkaak – Een zeldzaam case report. J Oral Biol Craniofac Res 2013;3:154-8.
|
|
|
Chen Y, Wang TT, Gao Y, Li TJ. A clinicopathologic study on calcifying epithelial odontogenic tumor: Met speciale verwijzing naar de langerhanscelvariant. Diagn Pathol 2014;9:37.
|
|
|
Aviel-Ronen S, Liokumovich P, Rahima D, Polak-Charcon S, Goldberg I, Horowitz A, et al. De amyloïde afzetting in calcifying epithelial odontogenic tumor is immunoreactief voor cytokeratines. Arch Pathol Lab Med 2000;124:872-6.
|
|
|
El-Labban NG, Lee KW, Kramer IR, Harris M. The nature of the amyloid-like material in a calcifying epithelial odontogenic tumor: Een ultrastructurele studie. J Oral Pathol 1983;12:366-74.
|
|
|
Tamgadge SA, Tamgadge A, Srivastava C, Satheesan E, Bhalerao S. Modified Gallego’s stain as differential stain for oral hard tissues in oral pathology: Een voorlopig verslag. Int J Oral Maxillofac Pathol 2014;5:2-6.
|