Diskussion
SBD:er i bakre delen av underkäken har en typisk placering och röntgenegenskaper som gör det lätt att ställa en diagnos. Läsionen kan ibland avbryta kontinuiteten i mandibelns nedre gräns. De flesta lesioner är asymtomatiska, och sällan kan den linguala defekten palperas kliniskt. Det är också fastställt att dessa lesioner är icke-progressiva5 och ibland kan regrediera.6
Anteriora SBD anses vara sällsynta och till skillnad från den posteriora varianten av lesionen kan de vara svåra att diagnostisera. De kan vara lokaliserade mellan eller under rötterna. Ibland kan de ses överlagrade över rötterna eller på platsen för tidigare extraktioner. Därför kan de feldiagnostiseras som andra radiolucenser, t.ex. olika godartade tumörer, benmetastaser eller oftare cystor (t.ex. radikulär, residual, lateral parodontalcyste, keratocystisk odontogen tumör).7-11 I atypiska fall som vårt kan ytterligare utredning göras genom tvärsnittsavbildning (CBCT eller MRT). Även om CBCT är icke-invasivt och effektivt vid utvärdering av bengränser, ger det inte klinikern möjlighet att undersöka mjukvävnader i detalj. Å andra sidan kan MRT ge mycket bättre upplösning vid undersökning av mjukvävnad. Därför föredras MRT. MRT har fördelarna med flera bildplan och olika ekosekvenser samtidigt som patienten inte utsätts för joniserande strålning. De största nackdelarna är kostnaden och fältförvrängningsartefakter från tandmaterial. Diagnosen Stafne benhåla kan bekräftas med en begränsad MR-undersökning som visar att underkäksdefekten innehåller mjukvävnad som är kontinuerlig med och isointensiv med den submandibulära körteln på både T1- och T2-viktade sekvenser. Den inneboende mjukdelskontrasten i MR-undersökningar bör vara tillräcklig för att ställa diagnosen Stafne-benhålighet utan behov av intravenöst kontrastmedel. Om kontrastmedel skulle administreras bör spottkörtelinnehållet i en Stafne-benhåla förstärkas i samma grad som den intilliggande submandibulära körteln.9,12,13 Sialografi kan också övervägas på grund av lesionens spottkörtelinnehåll, men dess användning i de främre SBD:erna är begränsad på grund av de många Rivinusgångarna, som har en mindre diameter, vilket gör det svårare att utföra ingreppet.14 Därför skulle det vara fördelaktigt att använda olika avbildningstekniker för att underlätta den slutliga diagnosen av främre Stafne-defekter utan behov av invasiv kirurgi.
Förekomsten av främre Stafne-benhålan varierar ofta i litteraturen från 0,009 % 15 till 0,300 %.16-18 Den är tre gånger vanligare hos män än hos kvinnor. Den högsta incidensen för män är i det femte och sjunde decenniet som i vårt fall.19 De flesta fallen är lokaliserade mellan cuspiden och den första kindtanden (65 %), medan färre fall involverar incisorområdet (24 %). Ibland kan käkarna drabbas bilateralt (11 %).20
Radiografiska attribut för Stafne-benhålan är inte alltid desamma. Vanligtvis uppträder de som omskrivna, unilokulära radiolucenser; multiloculärt utseende kan dock ses. Läsionens gränser är ofta sklerotiska men kan inte heller vara klart definierade.
Om Stafne-defekten är ett mandibulärt hålrum som är helt omgivet av ben eller en konkavitet som är mer eller mindre vidöppen på den linguala cortexen ovanför nivån för det mylohyoidiska fästet är inte alltid klart. I majoriteten av de rapporterade fallen var hålrummets innehåll förbundet med den intilliggande spottkörteln, vilket tyder på en defekt i den linguala cortexen. Detta var likadant i vårt fall, men den dentala CBCT-skanningen visar att lesionen också hade orsakat en defekt på buccal cortex i mandibeln. Detta var ett av de viktigaste skälen som ledde till vårt beslut att utföra en biopsi. Eftersom gallring och utvidgning av buccal cortex i allmänhet inte är förknippad med SBD, gav utseendet på lesionen oss en idé om en patologi som var mer aggressiv.
Patogenesen för SBD är inte heller klart förstådd. De flesta författare erkänner hypotesen att dessa håligheter är medfödda. Andra menar att de utvecklas senare i livet genom tryckresorption. Den första teorin, som ursprungligen stöddes av Stafne1 och sedan av andra författare,7,21,22 föreslår att en del av spottkörteln fastnar under mandibelns utveckling och förbening. Den stora bristen i denna teori är att dessa defekter är mycket oftare diagnostiserade hos vuxna än hos barn, vilket tyder på att utvecklingen av dessa defekter förmodligen sker senare i livet.23 Det verkar som om det lokala tryck som utövas av den sublinguala eller submandibulära körteln skulle kunna orsaka sådana lesioner.21,24 Vissa författare stöder idén att det finns en kompensatorisk hypertrofi relaterad till en lymfocytär infiltration och minskad sekretorisk effektivitet, som ökar med åldern, medan andra anser att det sker en ökning av spottkörtelns storlek som en del av den allmänna somatiska tillväxten.22 Ingen av dessa hypoteser har bevisats. På senare tid har embryonala rester av spottkörtelvävnad hittats i käkbenprover, vilket kan förklara de sällsynta SBD:er där en intakt tunn lingual cortex finns, som separerar lesionen från den intilliggande spottkörteln.25
Till skillnad från den posteriora varianten kan den främre Stafne-benhålan vara en diagnostisk utmaning. Avsaknaden av vägledande anatomiska platser som den nedre alveolärkanalen och lesionens förhållande till intilliggande tänder gör det lättare att förväxla benhålan med andra patologier. Om benhålan är relaterad till rotspetsarna kan den efterlikna en inflammatorisk cysta. Förekomsten av karies och förändringar i lamina dura hos de tänder som gränsar till lesionen kan ge klinikern ledtrådar för diagnosen. För att undvika onödig endodontisk behandling bör ett vitalitetstest för pulpan utföras.13,19,20,26 En kvarvarande cysta som utvecklas efter ofullständigt avlägsnande av en inflammatorisk cysta kan efterlikna SBD om lesionen ligger i ett tandlöst område. Residualcystor tenderar att expandera, förskjuta tänder och orsaka resorption i benet till skillnad från SBDs. Keratocystiska odontogena tumörer kan också uppträda som unilokulära radiotransparenta lesioner med släta kortiserade gränser. De är dock ofta förknippade med impakterade tänder. Keratocystiska odontogena tumörer växer sannolikt mer aggressivt än andra odontogena cystor och orsakar kortikaltunning och rotresorption. Vårt fall hade också kortikal gallring på båda sidor av mandibeln. Dessa cystor ger dock ofta cystisk vätska när en aspirationsbiopsi utförs. Denna aspekt kan vara till hjälp vid differentialdiagnosen. Ameloblastom å andra sidan kanske inte innehåller någon vätska vid punktering och kan vara svårt att skilja från SBD:er. Det radiografiska utseendet hos ameloblastom kan variera från väldefinierade unilokulära till multilokulära radiolucenser. Den unicystiska typen kan efterlikna SBD. Ameloblastom orsakar dock sannolikt tandförskjutning/resorption och expansion av käkarna, vilket är ovanligt för SBD:er.
Odontogena myxom är godartade, intraosseösa neoplasmer som har sitt ursprung i den mesenkymala vävnaden. De är vanligen multilokulära men små lesioner kan vara unilokulära och likna SBD:er. Röntgenmässigt kan de dock särskiljas genom ett skalloped utseende mellan tandrötterna och förskjutning med resorption av tänderna.
Immatura lesioner av ossifierande fibrom, cemental dysplasi och florid osseous dysplasi i de första utvecklingsstadierna kan förefalla radiotransparenta och kan efterlikna SBD:s. Om de lämnas obehandlade med tiden kommer de dock i allmänhet att uppvisa alltmer radio-opaka foci. Enkla bencystor kan också ingå i differentialdiagnosen. Dessa pseudocystor kan förefalla ovala eller skrovliga mellan tandrötterna. Aspirationsbiopsi av dessa lesioner skulle innehålla ett blodigt innehåll, vilket är till hjälp för att diagnostisera lesionen.
Andra lesioner som kan efterlikna SBD:er är godartade neurogena tumörer som neurofibromer, arteriovenösa fistlar, jättecellsgranulom, bruna tumörer, eosinofila granulom, centrala hemangiom och multipelt myelom.
Sammanfattningsvis är ingen behandling nödvändig för SBD, både den bakre och den främre varianten. Kirurgisk utredning och biopsi bör endast utföras för att utesluta andra patologiska entiteter i atypiska fall när diagnosen inte är säker eller det finns kliniska symtom närvarande.