Pindborgin kasvain: Gotmare SS, Pereira T, Shetty S, Kesarkar KS

Tiivistelmä

Odontogeeniset kasvaimet muodostavat laajan kirjon leesioita pahanlaatuisista ja hyvänlaatuisista kasvaimista hammaslääketieteellisiin hamartoomiin, jotka kaikki ovat peräisin hampaanmuodostuselimistön epiteeli- ja ektomesenikymaalisista jäänteistä. Kalkkiutuva epiteeliperäinen odontogeeninen kasvain (CEOT) on harvinainen, hyvänlaatuinen epiteeliperäinen odontogeeninen kasvain, jonka Pindborg kuvasi ensimmäisen kerran vuonna 1956. Se on yleisesti hyväksytty nimitys tälle kasvaimelle. Pindborgin kasvain tai CEOT on paikallisesti aggressiivinen kasvain, jonka osuus kaikista odontogeenisistä kasvaimista on 1 % ja joka uusiutuu 14 %:ssa tapauksista. Tämän kasvaimen etiologia on edelleen arvoitus kliinikoille. Pindborg ehdotti, että kasvain syntyy puhkeamattoman hampaan vähentyneen kiilleepiteelin jäännöksistä. Viimeaikaisten kirjallisuustutkimusten mukaan kasvain on peräisin stratum intermediumista. Raportoimme Pindborgin kasvaimen tapauksen 22-vuotiaalla miespotilaalla vasemman alaleuan takaosassa. Röntgenologisesti hyvin määritetty radioluksaatio liittyi puhkeamattomaan alaleuan toiseen molaariin, joka oli siirtynyt alaleuan inferiorireunalle. Rutiininomaisten hematoksyliini- ja eosiinivärjäysten ohella tässä tapauksessa raportoidaan histopatologiset löydökset, joissa käytettiin kongopunavärjäystä ja modifioitua Gallegos-värjäystä.

Avainsanat: Pindborgin kasvain

How to cite this article:
Gotmare SS, Pereira T, Shetty S, Kesarkar KS. Pindborgin kasvain: Patologia erityisvärjäyksillä. Indian J Pathol Microbiol 2018;61:239-41

How to cite this URL:
Gotmare SS, Pereira T, Shetty S, Kesarkar KS. Pindborgin kasvain: Patologia erityisvärjäyksillä. Indian J Pathol Microbiol 2018 ;61:239-41. Saatavissa osoitteesta: https://www.ijpmonline.org/text.asp?2018/61/2/239/230533

Johdanto

Pindborgin kasvain, joka tunnetaan myös nimellä calcifying epithelial odontogenic tumor (CEOT), on harvinainen ja epätavallinen epiteliaalinen hyvänlaatuinen odontogeeninen kasvain, joka muodostaa 1 %:n osuuden kaikista odontogeenisistä kasvaimista. Tämä kasvain vaikuttaa neljännen ja viidennen elinvuosikymmenen välisenä aikana, eikä sillä ole sukupuolisidonnaista taipumusta. Kliinisesti se esiintyy hitaasti kasvavana, kivuttomana, laajenevana kovana luisena turvotuksena, joka liittyy useimmiten impaktoituneeseen hampaaseen alaleuan takaosassa. Kasvaimen etiologia on kiistanalainen. Kirjallisuudesta käy ilmi, että se syntyy kiilteen epiteelin jäänteistä, mutta on edelleen arvoitus, ovatko etiologiaan osallisina vähentynyt kiilteen epiteeli, stratum intermedium vai hammaslaminan jäänteet. Kliinisen oireen ja histopatologian perusteella CEOT erotetaan sentraaliseksi tai intraosseaaliseksi (87,8 %), perifeeriseksi tai ekstraosseaaliseksi (6,1 %) tai hybridikasvaimeksi yhdessä adenomatoidisen odontogeenisen kasvaimen (AOT) kanssa. Tällä kasvaimella on taipumus uusiutua, sillä uusiutumista esiintyy 15 %:lla tapauksista.

Tapausselostus

22-vuotias mies esitti päävaivana turvotusta vasemman takaraivon alaosassa 5-6 kuukauden ajan. Tutkimuksessa havaittiin intraoraalisesti pieni turvotus vasemman retromolaarisen alueen kohdalla a. Palpaatiossa turvotus oli kiinteä koostumukseltaan eikä se ollut aristava. Röntgenkuvassa vasemmalla puolella näkyi tarkkaan rajattu radioluksaatio, joka ulottui 35:n ja 38:n alueelta anteroposteriorisesti ja alveolaariharjanteesta alaleuan alareunaan, ja siihen liittyi alveolihermon alainen hermokanava. Alaleuan alempi reuna näyttää olevan ehjä ja jatkuva, 36 on edelleen supraeruptoitunut ja 37 on siirtynyt ramus b:n alempaan reunaan. Alustava diagnoosi oli ameloblastooma, AOT ja dentigeroskysta. Leikkausbiopsia tehtiin, ja histopatologisessa raportissa todettiin polyedrisiä epiteelisoluja, joissa oli runsaasti eosinofiilistä sytoplasmaa. Solujen ääriviivat olivat selvät ja solujen väliset sillat korostuivat. Ytimet olivat suuria ja hyperkromaattisia. Myös solunulkoisen, eosinofiilisen ja amyloidimaisen materiaalin alueita sekä satunnaisia Liesegangin renkaiksi kutsuttuja konsentrisia kalkkeutumia oli havaittavissa a ja b. Kongopunavärjäys osoitti omenanvihreää kaksoiskuviointia polarisoidussa mikroskoopissa c ja modifioitu Gallegos-värjäys, joka värjäsi kalkkeutumat punaisiksi mikroskoopissa tarkasteltuna d. Histopatologisen raportin perusteella lopulliseksi diagnoosiksi annettiin CEOT.

Kuva 1: (a) Suun sisäinen valokuva. (b) Orthopantomogrammi, jossa näkyy hyvin määritelty radioluksaatio alaleuan vasemmalla puolella Click here to view

Kuva 2: (a) Fotomikroskooppikuva, jossa näkyy polyedrisiä epiteelisoluja, joissa on amyloidia (H- ja E-kuvat, ×10). (b) Mikroskooppikuva, jossa näkyy kasvainlevyjä, jotka koostuvat polyedrisistä soluista, joissa on näkyviä tumia ja amyloidia Liesegangin renkaineen (H ja E, ×10). (c) Fotomikroskooppikuva (polarisoitu mikroskooppi), jossa näkyy omenanvihreä kaksoiskuvio amyloidikerrostumista (Kongon punavärjäys, ×10 ja × 40 ). (d) Fotomikroskooppikuva (valomikroskooppi), jossa amyloidi värjäytyy vaaleanpunaiseksi, Liesegangin renkaat värjäytyvät vaaleanpunertavansiniseksi, kalkkeutumat värjäytyvät siniseksi ja kollageeni värjäytyy vihreäksi (muunnettu Gallegon värjäys, ×40) Click here to view

Keskustelu

Pindborgin kasvaimesta (CEOT) kertoi ensimmäisen kerran Pindborg vuonna 1955, jota Tuy kutsuu myös epätavalliseksi ameloblastoomaksi, Stoppack kystiseksi odontoomaksi ja Thoma adenoidiseksi adamantoblastoomaksi. Vaikka etiologia on edelleen epävarma, kirjallisuus viittaa siihen, että Pindborgin kasvaimen epiteelisolut ovat kiille-elimen stratum intermedium -kerrokseen sekventoituneen materiaalin jäänteitä. Tämä perustuu ideologiaan, jonka mukaan kasvainsolut ovat morfologisesti samanlaisia kuin stratum intermediumin solut ja niillä on korkea alkalisen fosfataasin ja adenosiinitrifosfaatin aktiivisuus. Kirjallisuudessa todetaan myös, että Pindborgin kasvaimen sisällä olevat amyloidikerrostumat ovat immunologinen vaste näille stratum intermedium -soluille. Joidenkin kirjoittajien mukaan se syntyy hammaslaminan jäänteistä, jotka ovat todennäköisemmin todellisia esisoluja. Meidän tapauksemme oli harvinainen, koska se havaittiin toisella elinvuosikymmenellä verrattuna kirjallisuudessa mainittuun ikään, sillä suurin osa tapauksista esiintyi 40 vuoden keski-iässä. Pindborg raportoi kahdesta kliinispatologisesta variantista: intraosseaalinen (keskeinen) ja ekstraosseaalinen variantti (perifeerinen), joiden esiintyvyys oli 96 % ja 4 %. Hänen havaintojensa mukaan sentraaliset kasvaimet ovat peräisin kiilteen välikerroksesta (stratum intermedium) verrattuna ekstraosseaaliseen muotoon, joka saa alkunsa hammaslaminasta. Histopatologisesti CEOT koostuu suurista levyistä, saarekkeista, säikeistä, riveistä ja säikeistä monikokoisia epiteelisoluja, joilla on niukka sidekudosstrooma. Soluilla on selvä solurakenne, näkyviä solujen välisiä siltoja ja runsaasti eosinofiilistä granulaarista sytoplasmaa. Näissä neoplastisissa soluissa voidaan havaita kohtalaista pleomorfismia ja harvoin epätyypillistä mitoosia. Näissä neoplastisissa soluissa on keskellä sijaitsevia pleomorfisia, hyperkromaattisia ja outoja tumia, joissa on usein suuri nukleoli. Tämän kasvaimen tyypillisiä löydöksiä ovat pyöreät vaaleat, eosinofiiliset amyloidimaiset massat kasvainsolujen sisällä. Koska tämä materiaali on affiniteetti mineraalisuolaan, se voi kalkkeutua, mikä johtaa Liesegangin renkaiksi kutsuttujen konsentristen lamellikappaleiden muodostumiseen. Ympäröivässä kudoksessa voidaan havaita suuria homogeenisen eosinofiilisen aineksen lammikoita sekä joillakin alueilla diffuusisti kerrostuneita kalsiumsuoloja. Tämä amyloidin kaltainen materiaali näkyy omenanvihreänä kaksoiskuviona polarisoidussa mikroskoopissa, kun se värjätään Kongon punaisella., Tämän kasvaimen useita variantteja ovat kirkassolut, Langerhansin solut, luun ja sementin kaltainen komponentti sekä myoepiteelisolut. Kirjallisuudessa on dokumentoitu myös CEOT:n ja ameloblastooman ja AOT:n yhdistelmämuutoksia. Tässä tapauksessa todettiin CEOT:lle tyypilliset histopatologiset piirteet, kuten suuret epiteelisoluista koostuvat levyt ja saarekkeet, joissa on niukka, löysä, kuitumainen sidekudosstrooma. Epiteelilevyt koostuivat monikokoisista kasvainsoluista, joilla oli eosinofiilinen sytoplasma ja suuret tiheät hyperkromaattiset tumat. Epiteelisolut olivat tiiviisti järjestäytyneitä ja niissä oli solujen välisiä siltoja. Homogeenisia eosinofiilisiä pallomaisia massoja havaittiin pääasiassa epiteelissä, mikä johti sirkkelimäiseen ulkonäköön. Myös Liesegangin renkaita oli havaittavissa. Useat tutkijat analysoivat amyloidimateriaalia ja totesivat, että sen synty on edelleen arvoitus, kuten sen etiologia. Näissä tutkimuksissa päädytään siihen, että degeneratiivinen prosessi, johon liittyy sytokeratiinin välifilamentteja kasvainsoluissa, on vastuussa amyloidin degeneraatiosta, kun taas toiset päättelivät, että siihen liittyy tyypin IV kollageenin degeneraatio, joka liittyy tyvikalvoon. Tässä tapauksessa, kun amyloidikerrostumat altistettiin Kongon punavärjäykselle, amyloidikerrostumat näyttäytyivät kirkkaana oranssista punaiseen värisävyyn, kun taas kun ne altistettiin polarisaatiovalaistukselle, se osoitti kaksoiskatkontaa, joka muuttui omenanvihreällä kuvattuun vihreän keltaiseksi värisävyn erotteluun. Lisäksi teimme modifioidun Gallegos-värjäyksen, joka erottaa histokemiallisesti suuontelon kovakudosrakenteet, joissa kiille värjäytyy vaaleanpunaiseksi, dentiini ja luu värjäytyvät vihreiksi ja sementti värjäytyy punaiseksi. Meidän tapauksessamme havaitsimme, että amyloidi värjäytyi vaaleanpunaiseksi, kun taas kalkkiutumat ja Liesegangin renkaat värjäytyivät vaaleanpunertavansiniseksi. Tämä puoltaa erilaisia tutkijoiden kirjallisuudessa esittämiä teorioita, joiden mukaan amyloidi on peräisin odontogeenisen laitteen epiteelisoluista.

Johtopäätökset

CEOT on harvinainen hyvänlaatuinen odontogeeninen kasvain. Sen diagnoosi voidaan varmistaa sen klassisten histopatologisten piirteiden perusteella. Kasvaimen tarkka luonne ja patogeneesi on kuitenkin toistaiseksi epäselvä.
Potilaan suostumusilmoitus
Tekijät vakuuttavat, että he ovat saaneet kaikki asianmukaiset potilaan suostumuslomakkeet. Lomakkeessa potilas/potilaat on antanut/ovat antaneet suostumuksensa siihen, että hänen kuvansa ja muut kliiniset tiedot raportoidaan lehdessä. Potilaat ymmärtävät, että heidän nimiään ja nimikirjaimiaan ei julkaista ja että heidän henkilöllisyytensä pyritään asianmukaisesti salaamaan, mutta anonymiteettiä ei voida taata.
Rahoitustuki ja sponsorointi
Nolla.
Eintressiristiriidat
Eintressiristiriitoja ei ole.

	Pereira OH, de Carvalho LP, Lacerda Brasileiro Junior V, de Figueiredo CR. Kalkkiutuva epiteliaalinen odontogeeninen kasvain. Case Rep Pathol 2013;2013:725380.
	Singh N, Sahai S, Singh S, Singh S. Calcifying epithelial odontogenic tumor (Pindborgin kasvain). Natl J Maxillofac Surg 2011;2:225-7.
	Misra SR, Lenka S, Sahoo SR, Mishra S. Giant pindborgin kasvain (calcifying epithelial odontogenic tumor): Epätavallinen tapausselostus radiologis-patologisella korrelaatiolla. J Clin Imaging Sci 2013;3:11.
	Belmonte R, Torres D, Mayorga F, García-Perla A, Infante P, Gutiérrez JL. Kalkkiutuva epiteliaalinen odontogeeninen kasvain (Pindborgin kasvain). Med Oral 2002;7:309-15.
	Lim I, Mallari R, Lacsamana N, Paz D, Villafuerte A. Rekursiivinen kalkkeutuva epiteliaalinen odontogeeninen kasvain (Pindborgin kasvain): Tapaustutkimus. Oral Oncol Extra 2005;41:259-66.
	Vinayakrishna K, Soumithran CS, Sobhana CR, Biradar V. Perifeerinen ja sentraalinen aggressiivinen mandibulan Pindborgin kasvaimen muoto – Harvinainen tapauskuvaus. J Oral Biol Craniofac Res 2013;3:154-8.
	Chen Y, Wang TT, Gao Y, Li TJ. Kliinipatologinen tutkimus kalkkeutuvasta epiteliaalisesta odontogeenisestä kasvaimesta: With special reference to langerhans cell variant. Diagn Pathol 2014;9:37.
	Aviel-Ronen S, Liokumovich P, Rahima D, Polak-Charcon S, Goldberg I, Horowitz A, ym. amyloidiesiintymä kalkkeutuvassa epiteliaalisessa odontogeenisessa kasvaimessa on immunoreaktiivinen sytokeratiinien suhteen. Arch Pathol Lab Med 2000;124:872-6.
	El-Labban NG, Lee KW, Kramer IR, Harris M. The nature of the amyloid-like material in a calcifying epithelial odontogenic tumor: Ultrastrukturaalinen tutkimus. J Oral Pathol 1983;12:366-74.
	Tamgadge SA, Tamgadge A, Srivastava C, Satheesan E, Bhalerao S. Modified Gallego’s stain as differential stain for oral hard tissues in oral pathology: Alustava raportti. Int J Oral Maxillofac Pathol 2014;5:2-6.

.