 Abstract |
Odontogenic tumors constitute a wide spectrum of lesions ranging from malignant and benign neoplasms to dental hamartomas, Wszystkie wywodzą się z nabłonkowych i ektomezenchymalnych pozostałości aparatu formującego zęby. Wapniejący nabłonkowy guz odontogenny (Calcifying epithelial odontogenic tumor – CEOT) jest rzadkim, łagodnym, nabłonkowym guzem odontogennym opisanym po raz pierwszy przez Pindborga w 1956 roku. Jest to powszechnie przyjęty eponim dla tego nowotworu. Guz Pindborga lub CEOT jest miejscowo agresywnym nowotworem, który stanowi 1% wszystkich guzów odontogennych, z nawrotami w 14% przypadków. Etiologia tego nowotworu pozostaje zagadką dla klinicysty. Pindborg sugerował, że guz ten powstaje z resztek zredukowanego nabłonka szkliwa nie wyrżniętego zęba. Ostatnie badania w literaturze podają, że guz powstaje z warstwy pośredniej. Opisujemy przypadek guza Pindborga u 22-letniego mężczyzny w tylnej okolicy żuchwy lewej. Radiologicznie, dobrze zdefiniowana radiologiczna przestrzeń była związana z nie wyrżniętym drugim trzonowcem żuchwy, który był przemieszczony do dolnej granicy żuchwy. Oprócz rutynowych barwień hematoksyliną i eozyną, w tym przypadku opisano wyniki histopatologiczne z użyciem czerwieni Kongo i zmodyfikowanej barwy Gallegosa.
Słowa kluczowe: Amyloid, Congo red stain, modified Gallegos stain, odontogenic tumors, Pindborg tumor
Jak cytować ten artykuł:
Gotmare SS, Pereira T, Shetty S, Kesarkar KS. Pindborg tumor: Patologia ze specjalnymi plamami. Indian J Pathol Microbiol 2018;61:239-41
Jak cytować ten URL:
Gotmare SS, Pereira T, Shetty S, Kesarkar KS. Pindborg tumor: Patologia ze specjalnymi plamami. Indian J Pathol Microbiol 2018 ;61:239-41. Available from: https://www.ijpmonline.org/text.asp?2018/61/2/239/230533
| Introduction |
 |
Pindborg tumor, znany również jako wapniejący nabłonkowy guz odontogenny (CEOT), jest rzadkim i nietypowym nabłonkowym łagodnym nowotworem odontogennym, stanowi 1% wszystkich guzów odontogennych. Nowotwór ten występuje u osób w czwartej do piątej dekadzie życia i nie wykazuje predylekcji płciowej. Klinicznie objawia się jako wolno rosnący, niebolesny, rozlany, twardy obrzęk kostny, związany najczęściej z zatrzymanym zębem w tylnej części żuchwy. Etiologia tego nowotworu jest sporna. Literatura podaje, że powstaje on z resztek nabłonka narządu szkliwnego, ale nadal pozostaje zagadką, czy w etiologii biorą udział zredukowany nabłonek szkliwny, warstwa pośrednia czy resztki blaszki właściwej zęba. CEOT, w zależności od obrazu klinicznego i histopatologii, jest różnicowany jako centralny lub śródkostny (87,8%), obwodowy lub pozakostny (6,1%) lub jako guz hybrydowy w połączeniu z gruczolakowatym guzem odontogennym (AOT). Nowotwór ten ma tendencję do nawrotów, gdyż wznowa występuje w 15% przypadków.
| Raport przypadku |
|
Dwudziestodwuletni mężczyzna zgłosił się z główną skargą na obrzęk okolicy tylnej dolnej lewej od 5-6 miesięcy. W badaniu przedmiotowym wewnątrzustnym stwierdzono niewielki obrzęk w lewej okolicy zaostrzeniowej a. W badaniu palpacyjnym obrzęk był twardej konsystencji i niebolesny. Radiograficznie po stronie lewej uwidoczniono dobrze odgraniczoną radiolukcję, rozciągającą się od okolicy 35 do 38 w kierunku przednio-tylnym i od grzebienia zębodołowego do dolnej granicy żuchwy, obejmującą kanał nerwu zębodołowego dolnego. Dolna granica żuchwy wydaje się być nienaruszona i ciągła, 36 pozostaje nadgrzebieniowa, a 37 jest przemieszczona do dolnej granicy ramienia b. Wstępne rozpoznanie brzmiało: ameloblastoma, AOT i torbiel zębopochodna. Wykonano biopsję nacinającą, a raport histopatologiczny ujawnił arkusze i sznury komórek nabłonkowych wielościennych z obfitą cytoplazmą eozynofilową. Kontury komórek były wyraźne, z widocznymi mostkami międzykomórkowymi. Jądra były duże i hiperchromatyczne. Obszary pozakomórkowego, eozynofilowego i amyloidopodobnego materiału z okazjonalnymi koncentrycznymi zwapnieniami zwanymi pierścieniami Lieseganga były również widoczne a i b. Barwienie czerwienią Kongo wykazało w mikroskopie spolaryzowanym dwójłomność jabłkowo-zieloną c i zmodyfikowane barwienie Gallegosa, które pod mikroskopem zabarwiło zwapnienia na czerwono d. Na podstawie raportu histopatologicznego postawiono ostateczne rozpoznanie CEOT.
 |
Rycina 1: (a) Zdjęcie wewnątrzustne. (b) Ortopantomogram pokazujący dobrze zdefiniowaną radiolukcję po lewej stronie żuchwy Click here to view |
 |
Rycina 2: (a) Fotomikrograf pokazujący komórki nabłonka wielościennego z amyloidem (H i E, ×10). (b) Fotomikrograf przedstawiający płaty guza składające się z komórek wielościennych z widocznymi jądrami i amyloidem z pierścieniami Lieseganga (H i E, ×10). (c) Fotomikrograf (mikroskop polaryzacyjny) ukazujący jabłkowo-zieloną dwójłomność złogów amyloidu (barwnik czerwieni Kongo, ×10 i × 40 ). (d) Fotomikrograf (mikroskop świetlny) ukazujący amyloid zabarwiony na różowo, pierścienie Lieseganga zabarwione na różowoniebiesko, zwapnienia zabarwione na niebiesko i kolagen zabarwiony na zielono (zmodyfikowana barwa Gallego, ×40) Kliknij tutaj, aby zobaczyć |
| Dyskusja |
|
Guz Pindborga (CEOT) został po raz pierwszy opisany przez Pindborga w 1955r, Określany również jako unusual ameloblastoma przez Tuy’a, cystic odontoma przez Stoppacka i adenoid adamantoblastoma przez Thoma. Chociaż etiologia pozostaje niepewna, literatura sugeruje, że komórki nabłonkowe guza Pindborga są pozostałością materiału sekwestrowanego w warstwie pośredniej narządu szkliwnego. Wynika to z faktu, że komórki guza są morfologicznie podobne do komórek warstwy pośredniej i wykazują wysoką aktywność fosfatazy alkalicznej i adenozynotrójfosforanu. Literatura podaje również, że złogi amyloidu w obrębie guza Pindborga są odpowiedzią immunologiczną na te komórki stratum intermedium. Niektórzy autorzy twierdzą, że guz ten powstaje z resztek blaszek zębowych, które są bardziej prawdopodobne jako prawdziwe komórki progenitorowe. Nasz przypadek był rzadki, gdyż zaobserwowano go w drugiej dekadzie życia, w porównaniu z wiekiem podawanym w literaturze, gdyż większość przypadków wystąpiła w średnim wieku 40 lat. Pindborg opisał 2 warianty kliniczno-patologiczne: wariant śródkostny (centralny) i wariant pozakostny (obwodowy) z częstością występowania odpowiednio 96% i 4%. Według jego obserwacji, guzy centralne wywodzą się z warstwy pośredniej szkliwa, w przeciwieństwie do postaci pozasiedzeniowej, która powstaje z blaszki właściwej zęba. Histopatologicznie CEOT składa się z dużych arkuszy, wysp, sznurów, rzędów i pasm komórek nabłonka wielościennego ze skąpym zrębem łącznotkankowym. Komórki wykazują wyraźny zarys komórkowy, z widocznymi mostkami międzykomórkowymi i obfitą eozynofilową, ziarnistą cytoplazmą. Umiarkowany stopień pleomorfizmu i rzadka atypowa mitoza mogą być zauważone w tych komórkach nowotworowych. Komórki nowotworowe wykazują centralnie położone pleomorficzne, hiperchromatyczne i dziwaczne jądra, które często wykazują duże jąderka. Charakterystyczne dla tego nowotworu jest występowanie okrągłych, bladych, eozynofilowych, amyloidopodobnych mas w obrębie blaszek komórek nowotworowych. Ze względu na powinowactwo do soli mineralnych, materiał ten może ulegać zwapnieniu prowadząc do powstania koncentrycznych blaszkowatych ciał określanych jako pierścienie Lieseganga. Duże zbiorniki jednorodnego materiału eozynofilowego mogą być zauważone w otaczającej tkance wraz z rozproszonym odkładaniem się soli wapnia w niektórych obszarach. Ten amyloidopodobny materiał pojawia się w spolaryzowanym mikroskopie jako jabłkowozielona dwójłomność po wybarwieniu czerwienią Kongo. Kilka wariantów tego guza to komórki jasne, komórki Langerhansa, komponent kostny i cementopodobny oraz komórki mioepitelialne. W literaturze opisywane są również zmiany łączone CEOT z ameloblastoma i AOT. W prezentowanym przypadku stwierdzono charakterystyczne cechy histopatologiczne CEOT, takie jak duże płaty i wyspy zbudowane z komórek nabłonkowych ze skąpym, luźnym włóknistym zrębem łącznotkankowym. Płaty nabłonka składały się z wielościennych komórek nowotworowych o eozynofilowej cytoplazmie z dużymi, gęstymi, hiperchromatycznymi jądrami. Komórki nabłonka były zbite i wykazywały mostki międzykomórkowe. Jednorodne, eozynofilowe masy globularne obserwowano głównie w nabłonku, co nadawało im wygląd cribriform. Widoczne były również pierścienie Lieseganga. Różni badacze analizowali materiał amyloidowy i stwierdzili, że jego pochodzenie nadal pozostaje zagadką, podobnie jak etiologia. W badaniach tych stwierdzono, że za degenerację amyloidu odpowiada proces degeneracyjny, w którym biorą udział filamenty pośrednie cytokeratyny w komórkach nowotworowych, podczas gdy inni doszli do wniosku, że wiąże się ona z degeneracją kolagenu typu IV związanego z błoną podstawną. W omawianym przypadku, po barwieniu czerwienią Kongo, złogi amyloidu ujawniły się jako jasny pomarańczowo-czerwony odcień, natomiast po naświetleniu światłem spolaryzowanym wykazywały dwójłomność do charakterystycznego zielono-żółtego koloru określanego jako zieleń jabłkowa. Dodatkowo wykonano zmodyfikowane barwienie Gallegosa, które różnicuje histochemicznie twarde struktury tkankowe jamy ustnej, w których szkliwo wybarwia się na różowo, zębina i kość na zielono, a cement na czerwono. W naszym przypadku stwierdzono, że amyloid zabarwił się na różowo, natomiast zwapnienia i pierścienie Lieseganga zabarwiły się na różowoniebiesko. Przemawia to za różnymi teoriami wysuwanymi przez badaczy w literaturze, że amyloid pochodzi z komórek nabłonkowych aparatu odontogennego.
| Wnioski |
|
CEOT jest rzadkim łagodnym guzem odontogennym. Jego rozpoznanie można potwierdzić na podstawie klasycznych cech histopatologicznych. Jednak dokładna natura guza i jego patogeneza są do dziś niejasne.
Deklaracja zgody pacjenta
Autorzy zaświadczają, że uzyskali wszystkie odpowiednie formularze zgody pacjenta. W formularzu tym pacjent(y) wyraził(li) zgodę na umieszczenie jego/ich zdjęć i innych informacji klinicznych w czasopiśmie. Pacjenci rozumieją, że ich nazwiska i inicjały nie zostaną opublikowane i zostaną podjęte odpowiednie wysiłki w celu ukrycia ich tożsamości, ale anonimowość nie może być zagwarantowana.
Wsparcie finansowe i sponsoring
Nie dotyczy.
Konflikty interesów
Brak konfliktów interesów.
|
|
|
|
Pereira OH, de Carvalho LP, Lacerda Brasileiro Junior V, de Figueiredo CR. Calcifying epithelial odontogenic tumor. Case Rep Pathol 2013;2013:725380.
|
|
|
Singh N, Sahai S, Singh S, Singh S. Calcifying epithelial odontogenic tumor (Pindborg tumor). Natl J Maxillofac Surg 2011;2:225-7.
|
|
|
Misra SR, Lenka S, Sahoo SR, Mishra S. Giant pindborg tumor (calcifying epithelial odontogenic tumor): An unusual case report with radiologic-pathologic correlation. J Clin Imaging Sci 2013;3:11.
|
|
|
Belmonte R, Torres D, Mayorga F, García-Perla A, Infante P, Gutiérrez JL. Calcifying epithelial odontogenic tumor (Pindborg tumor). Med Oral 2002;7:309-15.
|
|
|
Lim I, Mallari R, Lacsamana N, Paz D, Villafuerte A. Recurrent calcifying epithelial odontogenic tumor (Pindborg tumor): A case study. Oral Oncol Extra 2005;41:259-66.
|
|
|
Vinayakrishna K, Soumithran CS, Sobhana CR, Biradar V. Peripheral and central aggressive form of Pindborg tumor of mandible – A rare case report. J Oral Biol Craniofac Res 2013;3:154-8.
|
|
|
Chen Y, Wang TT, Gao Y, Li TJ. A clinicopathologic study on calcifying epithelial odontogenic tumor: Ze szczególnym uwzględnieniem wariantu z komórek langerhansa. Diagn Pathol 2014;9:37.
|
|
|
Aviel-Ronen S, Liokumovich P, Rahima D, Polak-Charcon S, Goldberg I, Horowitz A, et al. The amyloid deposit in calcifying epithelial odontogenic tumor is immunoreactive for cytokeratins. Arch Pathol Lab Med 2000;124:872-6.
|
|
|
El-Labban NG, Lee KW, Kramer IR, Harris M. The nature of the amyloid-like material in a calcifying epithelial odontogenic tumor: An ultrastructural study. J Oral Pathol 1983;12:366-74.
|
|
|
Tamgadge SA, Tamgadge A, Srivastava C, Satheesan E, Bhalerao S. Modified Gallego’s stain as differential stain for oral hard tissues in oral pathology: A preliminary report. Int J Oral Maxillofac Pathol 2014;5:2-6.
|
.