Tracheo-innominate artery fistula after percutaneous tracheostomy: three case reports and a clinical review

Abstract

Tracheo-innominate artery fistula (TIF) is an uncommon yet life threatening complication after a tracheostomy. Częstość jej występowania wynosi 0,1-1% po chirurgicznej tracheostomii, a szczyt zachorowań przypada na 7-14 dzień po zabiegu. Powikłanie to jest zazwyczaj śmiertelne, jeśli nie zostanie natychmiast wdrożone leczenie. Pierwsze doniesienia o przypadkach TIF pochodziły z chirurgicznie wykonanych tracheostomii. W pracy przedstawiono trzy przypadki śmiertelne spowodowane TIF, potwierdzone badaniem histopatologicznym, po przezskórnej tracheostomii rozszerzającej (PDT). Stosowanie PDT spowodowało, że tracheostomie wykonywane są przez specjalistów z różnych środowisk i częstość występowania tego powikłania może wzrastać. Do powstania TIF przyczyniają się: martwica ciśnieniowa spowodowana wysokim ciśnieniem w mankiecie, uraz błony śluzowej spowodowany źle umiejscowioną końcówką kaniuli, zbyt małe nacięcie tchawicy, radioterapia i długotrwała intubacja. Masywny krwotok występujący od 3 dni do 6 tygodni po tracheostomii jest wynikiem TIF, dopóki nie zostanie udowodnione, że jest inaczej. Przedstawiamy prosty algorytm postępowania w takiej sytuacji. Przedstawione manewry pozwolą opanować krwawienie u ponad 80% pacjentów dzięki bezpośredniemu efektowi tamponady. Stazę chirurgiczną uzyskuje się przez usunięcie tętnicy ramiennej proksymalnie, a następnie przecięcie i zamknięcie jej światła. Następstwa neurologiczne są nieliczne. Pośmiertne rozpoznanie TIF może być trudne, ale należy zlecić wykonanie określonych badań patologicznych w celu oceny nieprawidłowości tętnicy pachwinowej.

Przezskórna tracheostomia rozszerzająca (PDT) stała się standardową techniką w medycynie krytycznej. W związku z jej powszechnym stosowaniem nadal budzi kontrowersje i dyskusje. Brytyjskie Towarzystwo Intensywnej Terapii niedawno rozpoczęło badanie TracMan, w którym we wstępie stwierdzono, że PDT jest „procedurą powszechną, ale z ograniczoną bazą dowodów na poparcie jej stosowania”. Przedstawiamy trzy przypadki śmiertelne wynikające z przetoki tętnicy tchawiczo-krzyżowej (TIF) po PDT.

Ale możliwe do wykonania w znieczuleniu miejscowym, większość PDT jest wykonywana w znieczuleniu ogólnym z blokadą nerwowo-mięśniową na oddziałach intensywnej terapii przez operatorów nieprzeszkolonych chirurgicznie. Powikłania PDT tradycyjnie dzieli się na wczesne i późne. Większość publikacji dotyczy wczesnych powikłań, w tym krwawienia, odmy opłucnowej, niewydolności technicznej i niedotlenienia okołooperacyjnego.1 Do głównych zgłaszanych późnych powikłań należą przetoka tchawiczo-przełykowa, tracheomalacja i zwężenie tchawicy.2

TIF jest rzadkim, ale zagrażającym życiu powikłaniem, które może wystąpić po tracheostomii. Raportowana częstość występowania wynosi 0,1-1% po chirurgicznej tracheostomii, ze szczytem zachorowalności 7-14 dni po zabiegu.34 Zwykle jest śmiertelne, jeśli nie zostanie natychmiast wdrożone leczenie.56 Przedstawiamy serię przypadków przetok tętnicy tchawiczo-krzyżowej po PDT z potwierdzeniem histopatologicznym.

Przypadek 1

43-letnia kobieta z zapaleniem płuc nabytym w środowisku trafiła na oddział intensywnej terapii wymagający inwazyjnego wspomagania wentylacji. W ciągu 11 dni od przyjęcia do oddziału krytycznej opieki zdrowotnej wykonano bez powikłań PDT. Podczas przyjęcia do szpitala wykonano dwie kolejne wymiany rurki tracheostomijnej, które przebiegły bez komplikacji. Trzydzieści dwa dni po tym zabiegu w miejscu tracheostomii wystąpił niewielki krwotok. Był to krwotok samoograniczający się, a badanie bronchoskopowe nie wykazało obecności miejsca krwawienia w obrębie dróg oddechowych. Podobnie w ranie po tracheostomii nie stwierdzono oznak zapalenia lub zakażenia. Jednak w ciągu 3 h od tego początkowego krwawienia wystąpił masywny krwotok z jamy ustnej i tchawicy. Krwawienie początkowo nie wydawało się pulsacyjne, ale objętość krwi uniemożliwiała skuteczne natlenianie. Tchawicę zaintubowano przezgłośniowo, co umożliwiło usunięcie rurki tracheostomijnej, obejrzenie stomii i cyfrowy ucisk miejsca podejrzanego o krwawienie. Niepowodzenie w zakończeniu krwawienia i utrzymująca się suboptymalna wentylacja doprowadziły do śmiertelnego zatrzymania krążenia.

Przypadek 2

57-letni mężczyzna został przyjęty na oddział intensywnej terapii po wypadku drogowym. Jego obrażenia składały się ze złamania miednicy, które wymagało zewnętrznego unieruchomienia, oraz rozległego krwotoku zaotrzewnowego. Niemożność wycofania wentylacji mechanicznej i towarzyszące zapalenie płuc doprowadziły do niepowikłanej PDT w 11. dobie. Dwanaście dni po PDT jego czynność oddechowa poprawiła się na tyle, że można było rozważyć dekaniulację. Zanim to jednak nastąpiło, przez rurkę tracheostomijną rozwinął się nagły krwotok. Odpowiednia wentylacja nie powiodła się z powodu ilości krwi w głównych drogach oddechowych. Intubację tchawicy wykonano drogą przezgłośniową. Nie udało się zidentyfikować miejsca krwawienia i założono rurkę intubacyjną o podwójnym świetle oraz obustronne dreny międzyżebrowe. Następnie podjęto nieudane próby odessania zaaspirowanej krwi z drzewa tchawiczo-oskrzelowego za pomocą bronchoskopii fibroskopowej. Przywrócenie skutecznej wentylacji okazało się niemożliwe, co doprowadziło do śmiertelnego niedotlenienia serca.

Przypadek 3

69-letnia kobieta została przyjęta na oddział intensywnej terapii po elektywnej oesophagogastrectomii z powodu raka przełyku. Jej początkowy przebieg pooperacyjny był niepowikłany do 5. doby, kiedy rozwinęło się u niej zapalenie oskrzeli i płuc. W 8. dobie po operacji wystąpił stridor wdechowy i ostra niewydolność oddechowa, co doprowadziło do nagłej intubacji tchawicy i mechanicznej wentylacji. Tego samego dnia wykonano PDT. Dalsze postępowanie z chorą było bez zmian, a sztuczna wentylacja została zakończona w 10. dobie. Została wypisana na oddział z rurką tracheostomijną in situ. W 17. dobie życia wystąpił masywny krwotok do dróg oddechowych, który spowodował desaturację i zatrzymanie krążenia. Pomimo intubacji przezgłośniowej i długotrwałych prób udrożnienia dróg oddechowych, resuscytacja nie była możliwa.

Każda procedura była prowadzona bronchoskopowo i wykonywana w obecności konsultanta intensywnej terapii. Użyto zestawu tracheostomijnego Ciaglia Blue Rhino® (Cook, Letchworth, Wielka Brytania) i rurki tracheostomijnej Crystal Clear® (Rusch, Lurgan, Wielka Brytania) o rozmiarze 8,0 mm w każdym przypadku. Uznano, że każdy PDT znajdował się pomiędzy pierścieniami tchawicy I i IV. Wszystkie ciśnienia w mankiecie były regularnie monitorowane, jak to jest naszą standardową praktyką.

Wystąpienie tych trzech przypadków w ciągu 18 miesięcy od siebie wzbudziło kliniczne podejrzenie potencjalnego związku w leżącej u podstaw patologii. Po uzyskaniu wskazówek od zaangażowanych klinicystów, kolejne badania pośmiertne zwracały szczególną uwagę zarówno na miejsce tracheostomii, jak i na pień tchawiczo-krtaniowy.

W wyniku ich małych rozmiarów, pośmiertne rozpoznanie TIF może być trudne. W przypadku wszystkich trzech pacjentów, sekcje z tętnicy tchawiczo-innominalnej na poziomie miejsca tracheostomii ujawniły małe ognisko aktywnego przewlekłego zapalenia rozciągającego się przez pełną grubość ściany tętnicy do powierzchni luminalnej. Histologicznie stwierdzono ogniska martwicy rozciągające się na przyległą ścianę tchawicy z następowym ogniskowym przerwaniem ciągłości ściany tchawicy. Histopatologiczne potwierdzenie TIF zostało odnotowane w kolejnych aktach zgonu.

Tracheo-innominate fistula

Prawdziwa częstość występowania tego rzadkiego powikłania jest trudna do oszacowania. Po chirurgicznej tracheostomii częstość występowania oceniono na 0,1-1%.4 W zbiorczych danych dotyczących 5530 tracheostomii częstość występowania opóźnionego masywnego krwotoku oceniono na 0,3%.7 Początkowe opisy przypadków TIF dotyczyły tracheostomii wykonywanych chirurgicznie. Jednak częstość występowania mogła się zmniejszyć z powodu postępu w technologii rurek tracheostomijnych i wprowadzenia PDT. Wzrost popularności PDT spowodował, że tracheostomie są wykonywane przez coraz większą liczbę specjalistów z różnych środowisk. Można sobie wyobrazić, że częstość występowania tak rzadkiego powikłania jest postrzegana przez różne grupy kliniczne jako niższa niż w rzeczywistości. W związku z tym sugerujemy, że TIF, choć rzadki, powinien być brany pod uwagę przez wszystkie osoby zajmujące się leczeniem tracheostomii. W naszej instytucji od 1994 roku wykonano ponad 1000 PDT, co daje surową częstość występowania 0,3%.

Patofizjologia

Znajomość anatomii tętnicy ramiennej (brachiocefalicznej) (ryc. 1) i jej związku z rurką tracheostomijną jest niezbędna do zrozumienia patofizjologii TIF. Tętnica (lub pień) tchawiczo-innominalna jest pierwszą gałęzią łuku aorty. Dzieli się na prawą tętnicę szyjną wspólną i prawą tętnicę podobojczykową, 3-4 cm bocznie od tchawicy, za prawym stawem mostkowo-obojczykowym. W części dolnej proksymalnej do jej relacji należą: Tętnica tchawiczo-udowa zaopatruje w krew prawe ramię oraz prawą stronę głowy i szyi. Jej brak po stronie lewej tłumaczy się bezpośrednim odgałęzieniem lewej tętnicy szyjnej wspólnej i podobojczykowej od łuku aorty. Wysoko leżąca tętnica pachwinowa, szczególnie u osób szczupłych i młodych, może stanowić czynnik ryzyka powstania przetoki.

• przednie: lewa żyła tchawiczo-innominalna i grasica;

• przednie: tchawica (∼6-10 pierścień);

• przednie i lewe: lewa tętnica szyjna wspólna;

• prawa: prawa żyła tchawiczo-jamista, żyła główna górna i opłucna.

Etiologia

Nekroza ciśnieniowa spowodowana wysokim ciśnieniem w mankiecie, uraz błony śluzowej spowodowany nieprawidłowym umiejscowieniem końcówki kaniuli, zbyt małe nacięcie tchawicy, nadmierne ruchy szyi, radioterapia lub długotrwała intubacja – wszystkie te czynniki zostały przypisane powstawaniu TIF. Zastosowanie mankietu niskociśnieniowego o dużej objętości może ograniczyć późniejsze tworzenie się przetoki.

Dwa główne mechanizmy są w stanie wytworzyć ciśnienie wystarczające do wygenerowania procesów erozyjnych, które prowadzą do tworzenia się przetoki: Kilku autorów sugeruje, że nisko leżąca rurka tracheostomijna jest oczywistą przyczyną powstawania przetok.8 Jednak nawet gdy nacięcie tracheotomijne jest umieszczone między drugim a trzecim pierścieniem tchawicy, zgodnie z zaleceniami, powikłania te mogą nadal występować. W badaniu pośmiertnym Oshinsky i współpracownicy9 stwierdzili, że 10 standardowych pionowych nacięć umieszczonych w drugim i trzecim pierścieniu spowodowało, że wszystkie później umieszczone rurki tracheostomijne miały mankiet lub końcówkę anatomicznie przylegającą do tętnicy pachwinowej, co sugeruje potencjalną obecność tego powikłania u wszystkich pacjentów z tracheostomią.

• Przetoka może powstać między przednią ścianą tchawicy a tętnicą. Jest to wtórne do siły mechanicznej generowanej przez mankiet rurki tracheostomijnej lub końcówkę rurki w zależności od względnego położenia rurki w tchawicy.

• Drugi mechanizm wiąże się z ciśnieniem generowanym pod kątową szyjką rurki tracheostomijnej. Może to spowodować niedokrwienie przedniej części błony śluzowej tchawicy i tętnicy ramiennej.

Diagnostyka

Każde krwawienie okołostomijne lub krwioplucie powinno prowadzić do pełnego badania klinicznego w celu ustalenia przyczyny. Diagnoza różnicowa dla lekarzy prowadzących opiera się na czasie, jaki upłynął od wykonania tracheostomii do późniejszego krwotoku.

Krwotok w ciągu 48 h jest zwykle związany z czynnikami miejscowymi, takimi jak urazowe nakłucie żył szyjnych przednich lub żył tarczowych dolnych, koagulopatia układowa, nadżerki wtórne do odsysania tchawicy lub zapalenie oskrzeli. Zwykle stabilność hemodynamiczna pacjenta pozwala na łatwe rozpoznanie problemu i podjęcie działań naprawczych z minimalną chorobowością.10 Nadżerka naczyniowa z rurki tracheostomijnej, skutkująca TIF, wymaga co najmniej 48 h do rozwinięcia się nawet w najbardziej kruchej błonie śluzowej.

Krwotok występujący od 3 dni do 6 tygodni po tracheostomii powinien być uważany za wynik TIF, dopóki nie zostanie udowodnione, że jest inaczej.11 Inne przyczyny katastrofalnego krwotoku płucnego obejmują pęknięcie tętnicy płucnej wywołane cewnikiem flotacyjnym, pęknięcie tętniaka w klatce piersiowej i rzadziej występujące przetoki naczyniowe (tętnica szyjna, tarczowa dolna). Jest prawdopodobne, że większość z nich wystąpi na oddziale intensywnej terapii, ponieważ 70% wszystkich opóźnionych krwotoków ma miejsce w ciągu pierwszych 3 tygodni.12 Krwawienie wartownicze występuje u ponad 50% pacjentów, u których następnie rozwija się masywny opóźniony krwotok.6813

Krwotok występujący po ponad 6 tygodniach jest rzadko związany z TIF i jest bardziej prawdopodobne, że jest wtórny do tkanki ziarninowej, zapalenia tchawicy lub nowotworu złośliwego.

Postępowanie kliniczne

Dostateczne natlenienie jest podstawą natychmiastowego postępowania z jednoczesną identyfikacją i zatrzymaniem krwawienia. Podstawowe zasady resuscytacji, wraz z postępowaniem we wczesnym (w ciągu 3 dni) krwawieniu, nie będą tutaj rozważane.

Postępowanie w przypadku podejrzenia TIF będzie zależało od tego, czy występuje aktywne krwawienie do dróg oddechowych utrudniające odpowiednią wentylację (ryc. 2).

Zalecamy wykonanie natychmiastowej bronchoskopii w celu potwierdzenia rozległości i źródła krwawienia. Chociaż jest mało prawdopodobne, aby bronchoskopia zidentyfikowała otwór przetoki per se, może ona wykluczyć inną patologię i pozwala na bezpośrednie monitorowanie prób uzyskania drożności dróg oddechowych wolnych od krwi. Sztywna bronchoskopia w celu oczyszczenia drzewa tchawiczo-oskrzelowego z zaaspirowanej krwi i zakończenia przepływu krwi jest idealnym rozwiązaniem, ale może nie być to możliwe.

Około 50% TIF występuje z samoistnie kończącym się krwawieniem wartowniczym. Jeśli bronchoskopia potwierdzi, że główne oskrzela są wolne od krwi, wówczas natychmiastowa interwencja nie jest wymagana, ale dalsze badania w celu potwierdzenia przyczyny krwawienia są niezbędne. Przed potwierdzeniem krwawienia z węzła związanego z TIF należy wykluczyć inne przyczyny krwawienia. Jeśli nie jest oczywista inna przyczyna, należy postawić wstępne rozpoznanie TIF; następnie należy pilnie zasięgnąć porady chirurgicznej i rozważyć wyłonienie stomii.

Jeśli w obecności aktywnego krwawienia bronchoskopia wskazuje, że drogi oddechowe są wolne od krwi, ale trwa krwotok zewnętrzny, istnieje możliwość katastrofalnego zanieczyszczenia dróg oddechowych. Nadmuchanie mankietu zapewnia dodatkową ochronę dróg oddechowych i może tymczasowo opanować krwawienie. Jeśli jednak krwawienie nie ustępuje, należy zastosować opatrunek uciskowy na miejsce stomii. Manewry te tymczasowo kontrolują krwawienie poprzez bezpośredni efekt tamponady u ponad 80% pacjentów.5 Tak długo, jak drogi oddechowe pozostają wolne od krwi, nie należy podejmować prób manipulowania rurką tracheostomijną. Należy natychmiast przeprowadzić eksplorację chirurgiczną.

Gdy bronchoskopia potwierdza aktywne krwawienie do dróg oddechowych, głównym zagrożeniem jest raczej niewydolność oddechowa niż hipowolemia.1415 Ochrona dróg oddechowych jest podstawowym celem postępowania. Przemieszczenie rurki tracheostomijnej może poprzedzić katastrofalną w skutkach okluzję dróg oddechowych.4 Celem musi być uzyskanie tymczasowej kontroli krwawienia, zapewnienie odpowiedniego natlenienia i przystąpienie do natychmiastowej eksploracji stomii i ostatecznego leczenia.

Jeśli krwawienie tymczasowo ustąpi, a wentylacja jest możliwa do zaakceptowania, wówczas należy podjąć natychmiastową interwencję chirurgiczną.

• Nadmuchiwanie mankietu tracheostomii jest postępowaniem pierwszego wyboru. Jeśli to postępowanie nie zmniejszy krwawienia z tchawicy, należy natychmiast przystąpić do intubacji przez gardło z uciskiem cyfrowym.716 Rurka ustno-tchawicza z mankietem powinna być wprowadzona tak, aby balonik znajdował się dystalnie od stomii tracheostomijnej (bronchoskopia powinna potwierdzić, że końcówka ETT znajduje się tuż przy karinie). Rurka tracheostomijna powinna być wycofana tylko w celu ułatwienia jednoczesnej intubacji tchawicy przez gardło. Ucisk cyfrowy polega na wprowadzeniu palca do przestrzeni przedtchawiczej w celu tamponady tętnicy ramiennej przy tylnej powierzchni manubrium.1112 Procedura ta powinna zatrzymać krwawienie u >90% pacjentów i jeśli zostanie utrzymana, umożliwia przeniesienie na salę operacyjną.617

• Jeśli ucisk cyfrowy nie powstrzyma krwawienia, należy powoli wycofać rurkę tchawiczą i przepompować mankiet. Manipulowanie rurką ETT i jej mankietem w celu wytworzenia tamponady jest jedynym dostępnym manewrem w tej sytuacji i należy kontynuować próby.

Postępowanie w przypadku TIF jest nagłym przypadkiem chirurgicznym. Śmiertelność wynosi ∼100% bez interwencji chirurgicznej. Niedostatek dowodów na poparcie jakichkolwiek badań obrazowych skłania nas do rekomendowania natychmiastowej eksploracji chirurgicznej. Indeks klinicznego podejrzenia wyklucza opóźnianie interwencji chirurgicznej, a wszelkie badania obrazowe, naszym zdaniem, powinny być wykonywane tylko na sali operacyjnej w połączeniu z postępowaniem chirurgicznym.

Standardowe podejście przez sternotomię pośrodkową jest odpowiednie dla uzyskania dostępu. Sugeruje się, że w specjalistycznych jednostkach dwa oddzielne nacięcia obejmujące prawą przednią torakotomię i podejście do szyi mogą być korzystne pod względem zapobiegania zapaleniu śródpiersia i rozejścia się mostka.13 Skuteczne interwencje chirurgiczne obejmowały zastosowanie przeszczepów z żyły odpiszczelowej i żyły pachwinowej, plastrów mostkowo-obojczykowo-sutkowych lub szypułkowych przeszczepów osierdziowych.17 Podstawowym sposobem leczenia chirurgicznego jest jednak przerwanie przepływu w tętnicy pachwinowej przez jej udrożnienie proksymalnie aż do uzyskania zdrowej tkanki, a następnie przecięcie i zamknięcie światła. Nie ma przekonujących dowodów sugerujących, że takie postępowanie prowadzi do istotnego upośledzenia funkcji neurologicznych lub naczyniowych.1819 Nie należy już rozważać rekonstrukcji tętnicy, ponieważ podwiązanie tętnicy daje znacznie lepsze wyniki w zakresie śmiertelności i zachorowalności.

W przypadku pacjenta zgłaszającego się ze świeżym krwotokiem po upływie 72 h od tracheostomii, nadrzędną obawą powinien być leżący u jego podłoża TIF. Przedstawiony przez nas prosty algorytm postępowania może być użytecznym przewodnikiem. Nasza wiedza na temat długoterminowych następstw PDT jest słaba. Zalecamy, aby każdy zgon, który wynika lub jest związany z masywnym krwotokiem z dróg oddechowych u pacjenta, u którego wykonano PDT, był przedmiotem badania pośmiertnego, w którym należy zwrócić szczególną uwagę na patologię tętnicy pachwinowej.

Autorzy dziękują pani E. Walker za pomoc w przygotowaniu manuskryptu.

Author notes

1Critical Care Unit and 2Department of Head and Neck Surgery, University Hospital, Aintree, Liverpool, UK

.