Tumora Pindborg: Patologie cu colorații speciale Gotmare SS, Pereira T, Shetty S, Kesarkar KS

Rezumat

Tumorile odontogene constituie un spectru larg de leziuni care variază de la neoplasme maligne și benigne până la hamartoame dentare, toate derivând din rămășițele epiteliale și ectomesenchimale ale aparatului de formare a dinților. Tumora odontogenă epitelială calcifiantă (CEOT) este o tumoră odontogenă epitelială benignă, mai puțin frecventă, descrisă pentru prima dată de Pindborg în 1956. Este un eponim universal acceptat pentru acest neoplasm. Tumora Pindborg sau CEOT este un neoplasm local agresiv care reprezintă 1% din totalul tumorilor odontogene, cu recidivă în 14% din cazuri. Etiologia acestei tumori rămâne o enigmă pentru clinician. Pindborg a sugerat că tumora ia naștere din rămășițele epiteliului de smalț redus al unui dinte neerupt. Studii recente din literatură raportează că tumora ia naștere din stratul intermediar. Raportăm un caz de tumoare Pindborg la un pacient de sex masculin în vârstă de 22 de ani în regiunea posterioară mandibulară stângă. Din punct de vedere radiografic, o radiolucență bine definită a fost asociată cu al doilea molar mandibular neerupt care a fost deplasat spre marginea inferioară a mandibulei. Împreună cu colorațiile de rutină cu hematoxilină și eozină, acest caz raportează constatări histopatologice folosind colorația cu roșu Congo și colorația Gallegos modificată.

Cuvintele cheie: Amiloid, colorație cu roșu Congo, colorație Gallegos modificată, tumori odontogene, tumora Pindborg

Cum se citește acest articol:
Gotmare SS, Pereira T, Shetty S, Kesarkar KS. Tumora Pindborg: Patologie cu colorații speciale. Indian J Pathol Microbiol 2018;61:239-41

Cum se citește acest URL:
Gotmare SS, Pereira T, Shetty S, Kesarkar KS. Tumora Pindborg: Patologie cu colorații speciale. Indian J Pathol Microbiol 2018 ;61: 239-41. Disponibil de la: https://www.ijpmonline.org/text.asp?2018/61/2/239/230533

Introducere

Tumoarea Pindborg, cunoscută și sub numele de tumoare odontogenă epitelială calcifiantă (CEOT), este un neoplasm odontogenic epitelial benign rar și neobișnuit, reprezintă 1% din toate tumorile odontogenice. Acest neoplasm afectează indivizii în deceniile patru-cinci ale vieții și nu prezintă predilecție de gen. Din punct de vedere clinic se prezintă ca o tumefacție osoasă dură expansivă, cu creștere lentă, nedureroasă, asociată de cele mai multe ori cu un dinte inclus în regiunea mandibulară posterioară. Etiologia acestei tumori este disputată. Literatura de specialitate relevă faptul că aceasta ia naștere din resturile epiteliale din organul smalțului, dar dacă epiteliul redus al smalțului, stratul intermediar sau resturile de lamă dentară sunt implicate în etiologie rămâne încă o enigmă. CEOT, în funcție de prezentarea clinică și histopatologie se diferențiază ca fiind centrală sau intraosoasă (87,8%), periferică sau extraosoasă (6,1%) sau ca tumoare hibridă în combinație cu tumora odontogenă adenomatoidă (AOT). Acest neoplasm are tendința de a recidiva, recurența apărând în 15% din cazuri.

Raport de caz

Un bărbat de 22 de ani s-a prezentat cu o plângere principală de tumefacție în regiunea posterioară inferioară stângă de 5-6 luni. La examinare, intraorală, s-a observat o mică tumefacție în zona retromolară stângă a. La palpare, tumefacția era de consistență fermă și nu era sensibilă. Radiografic, a fost observată o radiolucență bine definită pe partea stângă, care se întindea de la regiunea 35 până la regiunea 38 în sens anteroposterior și de la creasta alveolară până la marginea inferioară a mandibulei, implicând canalul nervului alveolar inferior. Marginea inferioară a mandibulei pare a fi intactă și continuă, 36 rămâne a fi supraeruptă și 37 este deplasată spre marginea inferioară a ramusului b. Diagnosticul provizoriu a fost ameloblastom, AOT și chist dentar. A fost efectuată o biopsie incizională, iar raportul histopatologic a evidențiat foițe și cordoane de celule epiteliale poliedrice cu citoplasmă eozinofilă abundentă. Contururile celulare erau distincte, cu punți intercelulare proeminente. Nuclee erau mari și hipercromatice. Zonele de material extracelular, eozinofilic și de tip amiloid, cu calcificări concentrice ocazionale, numite inele Liesegang, erau, de asemenea, evidente a și b. Colorația cu roșu Congo a arătat birefringență verde-măr la microscopul polarizat c și colorația Gallegos modificată, care a colorat în roșu pentru calcificări atunci când a fost observată la microscop d. Pe baza raportului histopatologic, diagnosticul final dat a fost CEOT.

Figura 1: (a) Fotografie intraorală. (b) Ortopantomogramă care arată o radiolucență bine definită pe partea stângă a mandibulei Click here to view

Figura 2: (a) Fotomicrografie care arată celule epiteliale poliedrice cu amiloid (H și E, ×10). (b) Fotomicrografie care arată foițe tumorale compuse din celule poliedrice cu nuclee proeminente și amiloid cu inelele lui Liesegang (H și E, ×10). (c) Fotomicrografie (microscop polarizat) care arată birefringența verde-măr pentru depozitele de amiloid (colorație cu roșu Congo, ×10 și × 40 ). (d) Fotomicrografie (microscop optic) care arată amiloidul colorat în roz, inelele lui Liesegang colorate în albastru-roz, calcificările colorate în albastru și colagenul colorat în verde (colorația Gallego modificată, ×40) Click here to view

Discuție

Tumoarea Pindborg (CEOT) a fost raportată pentru prima dată de Pindborg în 1955, denumită și ameloblastom neobișnuit de Tuy, odontom chistic de Stoppack și Adenoid adamantoblastom de Thoma. Deși etiologia rămâne incertă, literatura de specialitate sugerează că celulele epiteliale ale tumorii Pindborg sunt rămășițe de material sechestrat în stratul intermedium al organului smalțului. Această afirmație se bazează pe ideologia conform căreia celulele tumorale sunt similare din punct de vedere morfologic cu celulele din stratul intermediar și prezintă o activitate ridicată a fosfatazei alcaline și a adenozin trifosfatului. Literatura de specialitate afirmă, de asemenea, că depozitele de amiloid din cadrul tumorii Pindborg reprezintă un răspuns imunologic la aceste celule din stratum intermedium. Unii autori afirmă că aceasta provine din rămășițele de lamina dentară, care este mai probabil să fie adevărata celulă progenitoare. Cazul nostru a fost rar, deoarece a fost observat în a doua decadă a vieții, comparativ cu vârsta menționată în literatura de specialitate, deoarece majoritatea cazurilor au apărut cu vârsta medie de 40 de ani. Pindborg a raportat 2 variante clinico-patologice: varianta intraosoasă (centrală) și varianta extraosoasă (periferică) cu o incidență de 96% și, respectiv, 4%. Conform observațiilor sale, tumorile centrale derivă din stratul intermediar al organului smalțului în comparație cu forma extraosoasă care provine din lamina dentară. Din punct de vedere histopatologic, CEOT constă în foi mari, insule, cordoane, rânduri și șiruri de celule epiteliale poliedrice cu o stromă de țesut conjunctiv puțin numeroasă. Celulele prezintă un contur celular distinct, cu punți intercelulare proeminente și citoplasmă granulară eozinofilă abundentă. În aceste celule neoplazice se poate observa un grad moderat de pleomorfism și rare mitoze atipice. Aceste celule neoplazice prezintă nuclee pleomorfe, hipercromatice și bizare, localizate central, care prezintă adesea un nucleol mare. Constatările caracteristice ale acestei tumori sunt prezența unor mase rotunjite palide, eozinofile, de tip amiloid, în interiorul foițelor de celule tumorale. Datorită afinității sale cu sarea minerală, acest material poate suferi o calcificare care duce la apariția unor corpuri lamelare concentrice denumite inele Liesegang. În țesutul înconjurător pot fi observate bălți mari de material eozinofilic omogen, împreună cu săruri de calciu depuse în mod difuz în unele zone. Acest material de tip amiloid apare sub forma unei birefringențe de culoare verde măr la microscopul polarizat atunci când este colorat cu roșu Congo, Mai multe variante ale acestei tumori sunt celulele clare, celulele Langerhans, componenta osoasă și cea asemănătoare cimentului și celulele mioepiteliale. Leziuni combinate de CEOT cu ameloblastom și AOT sunt, de asemenea, documentate în literatură. Cazul de față a prezentat trăsături histopatologice caracteristice CEOT, cum ar fi foi mari și insule compuse din celule epiteliale cu o stromă de țesut conjunctiv fibros slabă și slabă. Foițele epiteliale erau compuse din celule tumorale poliedrice cu citoplasmă eozinofilă cu nuclei mari, dense și hipercromatice. Celulele epiteliale erau dispuse compact și prezentau punți intercelulare. Masele globulare eozinofile omogene au fost observate majoritar în epiteliu, rezultând un aspect cribriform. Inelele lui Liesegang erau, de asemenea, evidente. Diferiți cercetători au analizat materialul amiloid și au afirmat că derivarea acestuia rămâne încă un mister ca și etiologia sa. Aceste studii concluzionează că un proces degenerativ care implică filamentele intermediare de citokeratină din celulele tumorale este responsabil pentru degenerarea amiloidului, în timp ce alții au concluzionat că implică degenerarea colagenului de tip IV asociat cu membrana bazală. în cazul de față, atunci când a fost supus colorării cu roșu Congo, depozitele de amiloid au apărut ca o nuanță strălucitoare de la portocaliu la roșu, în timp ce atunci când a fost expus la lumină polarizată, a demonstrat birefringență la o culoare verde-galbenă distinctivă descrisă ca fiind verde măr. În plus, am efectuat colorația Gallegos modificată, care diferențiază histochimic structurile de țesut dur din cavitatea bucală, în care smalțul se colorează în roz, dentina și osul se colorează în verde, iar cementul se colorează în roșu. În cazul nostru, am constatat că amiloidul se colora în roz, în timp ce calcificările și inelele lui Liesegang se colorau în albastru-roz. Acest lucru este în favoarea diverselor teorii avansate de cercetătorii din literatura de specialitate conform cărora amiloidul provine din celulele epiteliale ale aparatului odontogen.

CEOT este o tumoră odontogenă benignă rară. Al cărei diagnostic poate fi confirmat prin caracteristicile sale histopatologice clasice. Cu toate acestea, natura exactă a tumorii și patogeneza este obscură până în prezent.
Declarație privind consimțământul pacientului
Autorii certifică faptul că au obținut toate formularele corespunzătoare de consimțământ al pacientului. În acest formular, pacientul/pacienții și-au dat consimțământul pentru ca imaginile și alte informații clinice să fie raportate în revistă. Pacienții înțeleg că numele și inițialele lor nu vor fi publicate și că se vor face eforturile necesare pentru a le ascunde identitatea, dar anonimatul nu poate fi garantat.
Sprijin financiar și sponsorizare
Nimic.
Conflicte de interese
Nu există conflicte de interese.

Pereira OH, de Carvalho LP, Lacerda Brasileiro Junior V, de Figueiredo CR. Tumora odontogenă epitelială calcifiantă. Case Rep Pathol 2013;2013:725380.
	Singh N, Sahai S, Singh S, Singh S. Tumora odontogenă epitelială calcifiantă (tumora Pindborg). Natl J Maxillofac Surg 2011;2:225-7.
	Misra SR, Lenka S, Sahoo SR, Mishra S. Giant pindborg tumor (calcifying epithelial odontogenic tumor): Un raport de caz neobișnuit cu corelație radiologică-patologică. J Clin Imaging Sci 2013;3:11.
	Belmonte R, Torres D, Mayorga F, García-Perla A, Infante P, Gutiérrez JL. Calcifying epithelial odontogenic tumor (Pindborg tumor). Med Oral 2002;7:309-15.
	Lim I, Mallari R, Lacsamana N, Paz D, Villafuerte A. Recurrent calcifying calcifying epithelial odontogenic tumor (Pindborg tumor): Un studiu de caz. Oral Oncol Extra 2005;41:259-66.
	Vinayakrishna K, Soumithran CS, Sobhana CR, Biradar V. Peripheral and central aggressive form of Pindborg tumor of mandible – A rare case report. J Oral Biol Craniofac Res 2013;3:154-8.
	Chen Y, Wang TT, Gao Y, Li TJ. A clinicopathologic study on calcifying epithelial odontogenic tumor: Cu referire specială la varianta cu celule Langerhans. Diagn Pathol 2014;9:37.
	Aviel-Ronen S, Liokumovich P, Rahima D, Polak-Charcon S, Goldberg I, Horowitz A, et al. The amyloid deposit in calcifying epithelial odontogenic tumor is immunoreactive for cytokeratins. Arch Pathol Lab Med 2000;124:872-6.
	El-Labban NG, Lee KW, Kramer IR, Harris M. The nature of the amyloid-like material in a calcifying epithelial odontogenic tumour: Un studiu ultrastructural. J Oral Pathol 1983;12:366-74.
	Tamgadge SA, Tamgadge A, Srivastava C, Satheesan E, Bhalerao S. Modified Gallego’s stain as differential stain for oral hard tissues in oral pathology: Un raport preliminar. Int J Oral Maxillofac Pathol 2014;5:2-6.