 Abstrakt |
Odontogenní nádory představují široké spektrum lézí od maligních a benigních nádorů až po dentální hamartomy, všechny pocházejí z epiteliálních a ektomesenchymálních zbytků zubotvorného aparátu. Kalcifikující epiteliální odontogenní tumor (CEOT) je neobvyklý, benigní epiteliální odontogenní tumor, který poprvé popsal Pindborg v roce 1956. Jedná se o všeobecně přijímaný eponym pro tento novotvar. Pindborgův tumor neboli CEOT je lokálně agresivní novotvar, který tvoří 1 % všech odontogenních nádorů, přičemž recidivuje ve 14 % případů. Etiologie tohoto nádoru zůstává pro kliniky záhadou. Pindborg předpokládal, že nádor vzniká ze zbytků redukovaného epitelu skloviny neprořezaného zubu. Nejnovější studie v literatuře uvádějí, že nádor vzniká ze stratum intermedium. Uvádíme případ Pindborgova tumoru u 22letého pacienta v zadní oblasti levé dolní čelisti. Radiograficky byla dobře ohraničená radiolucencie spojena s neprořezaným druhým molárem dolní čelisti, který byl posunutý k dolní hranici dolní čelisti. Vedle běžného barvení hematoxylinem a eozinem jsou v tomto případě uvedeny histopatologické nálezy s použitím barvení konžskou červení a modifikovaného Gallegosova barvení.
Klíčová slova:
: Amyloid, barvení konžskou červení, modifikované Gallegosovo barvení, odontogenní tumory, Pindborgův tumor
Jak citovat tento článek:
Gotmare SS, Pereira T, Shetty S, Kesarkar KS. Pindborgův tumor: Patologie se speciálním barvením. Indian J Pathol Microbiol 2018;61:239-41
Jak citovat tuto adresu:
Gotmare SS, Pereira T, Shetty S, Kesarkar KS. Pindborgův nádor: Patologie se speciálním barvením. Indian J Pathol Microbiol 2018 ;61:239-41. Dostupné z: https://www.ijpmonline.org/text.asp?2018/61/2/239/230533
| Úvod |
 |
Pindborgův tumor, známý také jako kalcifikující epiteliální odontogenní tumor (CEOT), je vzácný a neobvyklý epiteliální benigní odontogenní nádor, tvoří 1 % všech odontogenních nádorů. Tento novotvar postihuje jedince ve čtvrté až páté dekádě života a nevykazuje žádnou predilekci podle pohlaví. Klinicky se projevuje jako pomalu rostoucí, nebolestivý expanzivní tvrdý kostní otok, spojený většinou s impaktovaným zubem v zadní části dolní čelisti. Etiologie tohoto nádoru je sporná. Z literatury vyplývá, že vzniká ze zbytků epitelu sklovinného orgánu, ale zda se na etiologii podílí redukovaný epitel skloviny, stratum intermedium nebo zbytky zubní lamely, zůstává stále záhadou. CEOT se podle klinického obrazu a histopatologie rozlišuje jako centrální neboli intraoseální (87,8 %), periferní neboli extraoseální (6,1 %) nebo jako hybridní nádor v kombinaci s adenomatoidním odontogenním nádorem (AOT). Tento nádor má tendenci recidivovat, neboť k recidivě dochází v 15 % případů.
| Kazuistika |
|
Dvaadvacetiletý muž se dostavil s hlavní stížností na otok v levé dolní zadní oblasti po dobu 5-6 měsíců. Při vyšetření intraorálně byl pozorován malý otok v levé retromolární oblasti a. Při palpaci byl otok pevné konzistence a necitlivý. Rentgenologicky byla na levé straně patrná dobře ohraničená radiolucencie, která se táhla od oblasti 35 až 38 anteroposteriorně a od alveolárního hřebene k dolnímu okraji dolní čelisti a zahrnovala dolní alveolární nervový kanál. Dolní okraj dolní čelisti se zdá být neporušený a souvislý, 36 zůstává supraeruptivní a 37 je posunutý k dolnímu okraji ramusu b. Prozatímní diagnóza zněla ameloblastom, AOT a dentigerous cyst. Byla provedena incizní biopsie a histopatologická zpráva odhalila listy a provazce polyedrických epitelových buněk s hojnou eozinofilní cytoplazmou. Buněčné obrysy byly zřetelné s výraznými mezibuněčnými můstky. Jádra byla velká a hyperchromatická. Byly rovněž patrné oblasti extracelulárního, eozinofilního a amyloidu podobného materiálu s občasnými koncentrickými kalcifikacemi nazývanými Liesegangovy prstence a a b. Barvení konžskou červení vykazovalo při polarizované mikroskopii jablečně zelený dvojlom c a modifikované Gallegosovo barvení, které při pohledu pod mikroskopem červeně obarvilo kalcifikace d. Na základě histopatologické zprávy byla stanovena konečná diagnóza CEOT.
 |
Obrázek 1: (a) Intraorální fotografie. (b) Ortopantomogram zobrazující dobře ohraničenou radiolucenci na levé straně dolní čelisti Klikněte zde pro zobrazení |
 |
Obrázek 2: (a) Fotomikroskopie zobrazující polyedrické epitelové buňky s amyloidem (H a E, ×10). (b) Mikrofotografie zobrazující nádorové listy složené z polyedrických buněk s prominujícími jádry a amyloidem s Liesegangovými prstenci (H a E, ×10). (c) Fotomikrofotografie (polarizační mikroskop) zobrazující jablkově zelený dvojlom amyloidních depozit (barvení konžskou červení, ×10 a × 40 ). (d) Fotomikrofotografie (světelný mikroskop) zobrazující růžově zbarvený amyloid, růžovomodře zbarvené Liesegangovy prstence, modře zbarvené kalcifikace a zeleně zbarvený kolagen (modifikované Gallegovo barvení, ×40) Klikněte zde pro zobrazení |
| Diskuse |
|
Pindborgův tumor (CEOT) poprvé popsal Pindborg v roce 1955, Tuyem označován také jako neobvyklý ameloblastom, Stoppackem jako cystický odontom a Thomem jako adenoidní adamantoblastom. Ačkoli etiologie zůstává nejistá, literatura naznačuje, že epitelové buňky Pindborgova tumoru jsou zbytky sekvestrovaného materiálu ve vrstvě stratum intermedium sklovinného orgánu. Vychází se z ideologie, že nádorové buňky jsou morfologicky podobné buňkám stratum intermedium a vykazují vysokou aktivitu alkalické fosfatázy a adenosintrifosfátu. V literatuře se také uvádí, že amyloidní depozita uvnitř Pindborgova nádoru jsou imunologickou odpovědí na tyto buňky stratum intermedium. Někteří autoři uvádějí, že vzniká ze zbytků zubní lamely, které jsou spíše pravými progenitorovými buňkami. Náš případ byl vzácný, protože byl pozorován ve druhé dekádě života, ve srovnání s věkem uváděným v literatuře se většina případů vyskytovala s průměrným věkem 40 let. Pindborg uvádí 2 klinickopatologické varianty: intraoseální (centrální) a extraoseální variantu (periferní) s incidencí 96 %, resp. 4 %. Podle jeho pozorování vycházejí centrální nádory ze stratum intermedium sklovinného orgánu ve srovnání s extraoseální formou, která vzniká ze zubní lamely. Histopatologicky se CEOT skládá z velkých listů, ostrůvků, provazců, řad a vláken polyedrických epiteliálních buněk s řídkým vazivovým stromatem. Buňky vykazují zřetelné buněčné obrysy s výraznými mezibuněčnými můstky a hojnou eozinofilní granulární cytoplazmou. U těchto neoplastických buněk lze pozorovat mírný stupeň pleomorfismu a vzácné atypické mitózy. Tyto neoplastické buňky vykazují centrálně umístěná pleomorfní, hyperchromatická a bizarní jádra, která často vykazují velký nukleolus. Charakteristickým nálezem tohoto nádoru je přítomnost okrouhlých světlých, eozinofilních amyloidu podobných hmot uvnitř listů nádorových buněk. Vzhledem ke své afinitě k minerálním solím může tento materiál podléhat kalcifikaci vedoucí ke vzniku koncentrických lamelárních těles označovaných jako Liesegangovy prstence. V okolní tkáni mohou být patrné velké kaluže homogenního eozinofilního materiálu spolu s difuzně uloženými vápenatými solemi v některých oblastech. Tento materiál podobný amyloidu se v polarizovaném mikroskopu při barvení konžskou červení jeví jako jablkově zelený dvojlom., Několik variant tohoto nádoru představují světlé buňky, Langerhansovy buňky, kostní a cementu podobná složka a myoepiteliální buňky. V literatuře jsou rovněž dokumentovány kombinované léze CEOT s ameloblastomem a AOT. Tento případ vykazoval charakteristické histopatologické znaky CEOT, jako jsou velké listy a ostrůvky složené z epiteliálních buněk s řídkým, volným vazivovým stromatem. Epitelové listy byly tvořeny polyedrickými nádorovými buňkami s eozinofilní cytoplazmou s velkými hustými hyperchromatickými jádry. Epitelové buňky byly kompaktně uspořádané a vykazovaly mezibuněčné můstky. V epitelu byly pozorovány převážně homogenní eozinofilní kulovité hmoty, které měly za následek kribriformní vzhled. Byly rovněž patrné Liesegangovy prstence. Různí badatelé analyzovali amyloidní materiál a konstatovali, že jeho vznik zůstává stále záhadou stejně jako jeho etiologie. Tyto studie dospěly k závěru, že za degeneraci amyloidu je zodpovědný degenerativní proces zahrnující cytokeratinová intermediární filamenta v nádorových buňkách, zatímco jiní dospěli k závěru, že jde o degeneraci kolagenu typu IV spojeného s bazální membránou. v tomto případě se při barvení konžskou červení amyloidová depozita jevila jako jasně oranžový až červený odstín, zatímco při vystavení polarizovanému světlu vykazovala dvojlom do výrazné zelenožluté barvy popsané jako jablečně zelená. Dále jsme provedli modifikované Gallegosovo barvení, které histochemicky rozlišuje struktury tvrdých tkání dutiny ústní, v němž se sklovina barví růžově, dentin a kost zeleně a cement červeně. V našem případě jsme zjistili, že amyloid se barví růžově, zatímco kalcifikace a Liesegangovy prstence se barví růžovomodře. To svědčí ve prospěch různých teorií uváděných badateli v literatuře, že amyloid pochází z epiteliálních buněk odontogenního aparátu.
| Závěr |
|
CEOT je vzácný benigní odontogenní nádor. Jeho diagnózu lze potvrdit na základě jeho klasických histopatologických znaků. Přesná povaha nádoru a patogeneze je však dodnes nejasná.
Prohlášení o souhlasu pacienta
Autoři potvrzují, že získali všechny příslušné formuláře souhlasu pacienta. Ve formuláři pacient/pacienti vyjádřil/a svůj souhlas s tím, aby jeho/její snímky a další klinické informace byly uvedeny v časopise. Pacienti jsou srozuměni s tím, že jejich jména a iniciály nebudou zveřejněny a bude vyvinuto náležité úsilí k utajení jejich totožnosti, ale anonymitu nelze zaručit.
Finanční podpora a sponzorství
Nic.
Střety zájmů
Nejsou žádné střety zájmů.
|
|
|
|
Pereira OH, de Carvalho LP, Lacerda Brasileiro Junior V, de Figueiredo CR. Kalcifikující epiteliální odontogenní tumor. Case Rep Pathol 2013;2013:725380.
|
|
|
Singh N, Sahai S, Singh S, Singh S. Kalcifikující epiteliální odontogenní tumor (Pindborgův tumor). Natl J Maxillofac Surg 2011;2:225-7.
|
|
|
Misra SR, Lenka S, Sahoo SR, Mishra S. Giant Pindborg tumor (calcifying epithelial odontogenic tumor): Neobvyklá kazuistika s radiologicko-patologickou korelací. J Clin Imaging Sci 2013;3:11.
|
|
|
Belmonte R, Torres D, Mayorga F, García-Perla A, Infante P, Gutiérrez JL. Calcifying epithelial odontogenic tumor (Pindborg tumor). Med Oral 2002;7:309-15.
|
|
|
Lim I, Mallari R, Lacsamana N, Paz D, Villafuerte A. Recurrent calcifying epithelial odontogenic tumor (Pindborg tumor): A case study. Oral Oncol Extra 2005;41:259-66.
|
|
|
Vinayakrishna K, Soumithran CS, Sobhana CR, Biradar V. Periferní a centrální agresivní forma Pindborgova tumoru mandibuly – vzácná kazuistika. J Oral Biol Craniofac Res 2013;3:154-8.
|
|
|
Chen Y, Wang TT, Gao Y, Li TJ. Klinicko-patologická studie kalcifikujícího epiteliálního odontogenního tumoru: Se zvláštním zřetelem k variantě z Langerhansových buněk. Diagn Pathol 2014;9:37.
|
|
|
Aviel-Ronen S, Liokumovich P, Rahima D, Polak-Charcon S, Goldberg I, Horowitz A, et al. The amyloid deposit in calcifying epithelial odontogenic tumor is immunoreactive for cytokeratins. Arch Pathol Lab Med 2000;124:872-6.
|
|
|
El-Labban NG, Lee KW, Kramer IR, Harris M. The nature of the amyloid-like material in a calcifying epithelial odontogenic tumour: A ultrastructural study. J Oral Pathol 1983;12:366-74.
|
|
|
Tamgadge SA, Tamgadge A, Srivastava C, Satheesan E, Bhalerao S. Modified Gallego’s stain as differential stain for oral hard tissues in oral pathology: A preliminary report. Int J Oral Maxillofac Pathol 2014;5:2-6.
|
.