 Resumé |
Odontogene tumorer udgør et bredt spektrum af læsioner, der spænder fra maligne og godartede neoplasmer til dental hamartomer, alle stammer fra de epitheliale og ektomesenkymale rester af det tanddannende apparat. Calcifying epithelial odontogenic tumor (CEOT) er en ualmindelig, benign epithelial odontogenic tumor, der først blev beskrevet af Pindborg i 1956. Det er en universelt accepteret eponym for denne neoplasme. Pindborg-tumor eller CEOT er en lokalt aggressiv neoplasme, der udgør 1 % af de samlede odontogene tumorer, med recidiv i 14 % af tilfældene. Ætiologien af denne tumor er stadig en gåde for klinikeren. Pindborg foreslog, at tumoren opstår fra resterne af reduceret emaljeepitel fra en uopstået tand. Nyere undersøgelser i litteraturen rapporterer, at tumoren udspringer fra stratum intermedium. Vi rapporterer et tilfælde af Pindborg-tumor hos en 22-årig mandlig patient i den venstre mandibulære posteriore region. Radiografisk var en veldefineret radiolucens forbundet med en uopstået mandibulær anden kindtand, som var forskudt til den nedre kant af underkæben. Sammen med rutinemæssige hæmatoxylin- og eosinfarvninger rapporteres i dette tilfælde om histopatologiske fund ved hjælp af Kongorødfarvning og modificeret Gallegosfarvning.
Søgeord: Amyloid, Congo red stain, modified Gallegos stain, odontogenic tumors, Pindborg tumor
Sådan citeres denne artikel:
Gotmare SS, Pereira T, Shetty S, Kesarkar KS. Pindborg tumor: Patologi med specielle farvninger. Indian J Pathol Microbiol 2018;61:239-41
Sådan citeres denne URL:
Gotmare SS, Pereira T, Shetty S, Kesarkar KS. Pindborg tumor: Patologi med specielle farvninger. Indian J Pathol Microbiol 2018 ;61:239-41. Available from: https://www.ijpmonline.org/text.asp?2018/61/2/239/230533
| Introduktion |
 |
Pindborg tumor, også kendt som calcifying epithelial odontogenic tumor (CEOT), er en sjælden og usædvanlig epithelial benign odontogen neoplasma, tegner sig for 1% af alle odontogene tumorer. Denne neoplasma påvirker personer i fjerde til femte årti af livet og viser ingen kønsprædilektion. Klinisk præsenterer den sig som en langsomt voksende, smertefri ekspansiv hård knoglesvulst, der oftest er forbundet med en indopereret tand i den bageste del af mandibularregionen. Ætiologien for denne tumor er omstridt. Litteraturen viser, at den opstår fra epithelrester fra emaljeorganet, men det er stadig en gåde, om reduceret emaljeepitel, stratum intermedium eller tandlaminarester er involveret i ætiologien. CEOT kan i henhold til den kliniske præsentation og histopatologien differentieres som central eller intraossøs (87,8 %), perifer eller ekstraossøs (6,1 %) eller som en hybridtumor i kombination med adenomatoid odontogen tumor (AOT). Denne neoplasma har tendens til recidiv, idet recidiv forekommer i 15 % af tilfældene.
| Case Report |
|
En 22-årig mand præsenterede sig med en hovedklager over hævelse i den nederste venstre posteriore region i 5-6 måneder. Ved undersøgelse blev der intraoralt observeret en lille hævelse i venstre retromolarområde a. Ved palpation var hævelsen fast i konsistensen og ikke øm. Radiografisk sås en veldefineret radiolucens på venstre side, der strakte sig fra 35 til 38 regionen anteroposterior og fra alveolærkammen til den nedre kant af underkæben og involverede den nedre alveolære nervekanal. Underkæbens inderste grænse synes at være intakt og sammenhængende, 36 er fortsat supraerupted og 37 er forskudt til ramus b’s inderste grænse. Der blev foretaget en incisionsbiopsi, og den histopatologiske rapport viste plader og snore af polyedriske epithelceller med rigeligt eosinofilt cytoplasma. De cellulære konturer var tydelige med fremtrædende intercellulære broer. Kerner var store og hyperkromatiske. Der fandtes også områder med ekstracellulært, eosinofilt og amyloidlignende materiale med lejlighedsvise koncentriske forkalkninger, kaldet Liesegang-ringe, a og b. Kongorødfarve viste æblegrøn dobbeltfringence under polariseret mikroskopi c og modificeret Gallegosfarve, som farvede rødt for forkalkningerne, når de sås i mikroskop d. På grundlag af den histopatologiske rapport blev den endelige diagnose stillet CEOT.
 |
Figur 1: (a) Intraoral fotografi. (b) Ortopantomogram, der viser en veldefineret radiolucency på venstre side af mandiblen Klik her for at se |
 |
Figur 2: (a) Fotomikroskopisk billede, der viser polyedriske epithelceller med amyloid (H og E, ×10). (b) Fotomikroskopisk billede, der viser tumorplader bestående af polyedriske celler med fremtrædende kerner og amyloid med Liesegang’s ringe (H og E, ×10). (c) Fotomikroskop (polariseret mikroskop), der viser æblegrøn dobbeltfringens for amyloidaflejringer (Kongorød farvning, ×10 og × 40 ). (d) Fotomikroskop (lysmikroskop) viser amyloidfarvet lyserødt, Liesegang’s ringe farvet lyserødt blåt, forkalkninger farvet blåt og kollagen farvet grønt (modificeret Gallego’s farvning, ×40) Klik her for at se |
| Diskussion |
|
Pindborg-tumoren (CEOT) blev første gang rapporteret af Pindborg i 1955, også omtalt som usædvanligt ameloblastom af Tuy, cystisk odontom af Stoppack og Adenoid adamantoblastom af Thoma. Selv om ætiologien fortsat er usikker, tyder litteraturen på, at epithelcellerne i Pindborg-tumoren er rester af afsondret materiale i stratum intermedium-laget i emaljeorganet. Dette er baseret på den ideologi, at tumorcellerne morfologisk ligner cellerne i stratum intermedium og viser en høj aktivitet af alkalisk fosfatase og adenosintrifosfat. I litteraturen anføres det også, at de amyloide aflejringer i Pindborg-tumoren er en immunologisk reaktion på disse stratum intermedium-celler. Nogle forfattere hævder, at den stammer fra resterne af tandlamina, som sandsynligvis er den egentlige stamcelle. Vores tilfælde var sjældent, da det blev observeret i det andet tiår af livet, sammenlignet med den alder, der er anført i litteraturen, da de fleste tilfælde opstod med en gennemsnitsalder på 40 år. Pindborg rapporterede 2 klinisk-patologiske varianter: intraosseøs (central) og ekstraosseøs variant (perifer) med en incidens på henholdsvis 96 % og 4 %. Ifølge hans observationer stammer de centrale tumorer fra stratum intermedium i emaljeorganet i forhold til den ekstraossøse form, der udspringer fra tandlaminaen. Histopatologisk set består CEOT af store plader, øer, snore, rækker og strenge af polyedriske epithelceller med et sparsomt bindevævsstroma. Cellerne har en tydelig cellekontur med markante intercellulære broer og rigeligt eosinofilt granulært cytoplasma. Der kan i disse neoplastiske celler konstateres en moderat grad af pleomorfisme og sjældne atypiske mitoser. Disse neoplastiske celler har centralt placerede pleomorfe, hyperkromatiske og bizarre kerner, som ofte har store nukleolusser. Karakteristisk for denne tumor er tilstedeværelsen af afrundede, blege, eosinofile, amyloidlignende masser inden for tumorcellelaget. På grund af dets affinitet med mineralsalt kan dette materiale forkalkes, hvilket fører til koncentriske lamellære organer, der betegnes Liesegang-ringe. Der kan i det omgivende væv ses store puljer af homogent eosinofilt materiale sammen med diffust aflejrede kalciumsalte i nogle områder. Dette amyloidlignende materiale fremstår som en æblegrøn dobbeltfringens under polariseret mikroskop, når det farves med congorødt. Flere varianter af denne tumor er de klare celler, Langerhansceller, knogle- og cementlignende komponenter og myoepithelialceller. Kombinerede læsioner af CEOT med ameloblastom og AOT er også dokumenteret i litteraturen. Det foreliggende tilfælde viste karakteristiske histopatologiske træk ved CEOT, såsom store plader og øer bestående af epitelceller med et sparsomt, løst fibrøst bindevævsstroma. Epithelpladerne var sammensat af polyedriske tumorceller med eosinofilt cytoplasma med store tætte hyperkromatiske kerner. Epithelcellerne var kompakt anbragt og viste intercellulære broer. De homogene eosinofile kugleformede masser blev hovedsageligt observeret i epitelet, hvilket resulterede i et kribriformt udseende. Liesegang’s ringe var også tydelige. Forskellige forskere analyserede det amyloide materiale og erklærede, at dets oprindelse stadig er et mysterium ligesom dets ætiologi. Disse undersøgelser konkluderer, at en degenerativ proces, der involverer cytokeratinintermediære filamenter i tumorceller, er ansvarlig for amyloiddegeneration, mens andre konkluderer, at det involverer degeneration af type IV-kollagen, der er forbundet med basalmembranen. I det foreliggende tilfælde viste amyloidaflejringer, når de blev udsat for Congo rød farvning, en lys orange-rød nuance, mens de, når de blev udsat for polariseret lys, viste dobbeltbrydning til en karakteristisk grøn-gul farve, der blev beskrevet som æblegrøn. Desuden udførte vi en modificeret Gallegos-farve, som histokemisk differentierer hårdvævsstrukturer i mundhulen, hvor emaljen farves lyserødt, dentin og knogle farves grønt og cementum farves rødt. I vores tilfælde fandt vi, at amyloid farvede lyserødt, mens forkalkninger og Liesegang’s ringe farvede lyserødt blåt. Dette taler til fordel for forskellige teorier, som forskerne har fremsat i litteraturen om, at amyloidet stammer fra epitelcellerne i det odontogene apparat.
| Konklusion |
|
CEOT er en sjælden godartet odontogen tumor. Diagnosen kan bekræftes ved hjælp af dens klassiske histopatologiske træk. Den nøjagtige karakter af tumoren og patogenesen er dog indtil nu uklar.
Deklaration af patientens samtykke
Forfatterne bekræfter, at de har indhentet alle relevante patienters samtykkeerklæringer. I formularen har patienten/erne givet sit/deres samtykke til, at hans/hendes billeder og andre kliniske oplysninger må rapporteres i tidsskriftet. Patienterne forstår, at deres navne og initialer ikke vil blive offentliggjort, og at der vil blive gjort en behørig indsats for at skjule deres identitet, men anonymitet kan ikke garanteres.
Finansiel støtte og sponsorering
Nul.
Interessekonflikter
Der er ingen interessekonflikter.
|
|
|
|
Pereira OH, de Carvalho LP, Lacerda Brasileiro Junior V, de Figueiredo CR. Calcifying epithelial odontogenic tumor. Case Rep Pathol 2013;2013;2013:725380.
|
|
|
Singh N, Sahai S, Singh S, Singh S. Kalkdannende epithelial odontogen tumor (Pindborg-tumor). Natl J Maxillofac Surg 2011;2:225-7.
|
|
|
Misra SR, Lenka S, Lenka S, Sahoo SR, Mishra S. Giant pindborg tumor (calcifying epithelial odontogenic tumor): En usædvanlig case report med radiologisk-patologisk korrelation. J Clin Imaging Sci 2013;3:11.
|
|
|
Belmonte R, Torres D, Mayorga F, García-Perla A, Infante P, Gutiérrez JL. Calcifying epithelial odontogenic tumor (Pindborg tumor). Med Oral 2002;7:309-15.
|
|
|
Lim I, Mallari R, Lacsamana N, Paz D, Villafuerte A. Recurrent calcifying epithelial odontogenic tumor (Pindborg tumor): Et casestudie. Oral Oncol Extra 2005;41:259-66.
|
|
|
Vinayakrishna K, Soumithran CS, Sobhana CR, Biradar V. Perifer og central aggressiv form af Pindborg tumor of mandible – A rare case report. J Oral Biol Craniofac Res 2013;3:154-8.
|
|
|
Chen Y, Wang TT, Gao Y, Li TJ. En klinisk-patologisk undersøgelse af forkalkende epithelial odontogen tumor: Med særlig henvisning til langerhanscellevariant. Diagn Pathol 2014;9;9:37.
|
|
|
Aviel-Ronen S, Liokumovich P, Rahima D, Polak-Charcon S, Goldberg I, Horowitz A, et al. Den amyloide aflejring i calcifying epithelial odontogenic tumor er immunoreaktiv for cytokeratiner. Arch Pathol Lab Med 2000;124:872-6.
|
|
|
El-Labban NG, Lee KW, Kramer IR, Harris M. The nature of the amyloid-like material in a calcifying epithelial odontogenic tumor: En ultrastrukturel undersøgelse. J Oral Pathol 1983;12:366-74.
|
|
|
Tamgadge SA, Tamgadge A, Srivastava C, Satheesan E, Bhalerao S. Modified Gallego’s stain as differential stain for oral hard tissues in oral pathology: En foreløbig rapport. Int J Oral Maxillofac Pathol 2014;5:2-6.
|