Gynecologic Malignancies Post-LeFort Colpocleisis

Abstract

Introduction. LeFort Colpocleisis（LFC）は、もはや性行為を望まない進行した骨盤臓器脱の高齢女性に対する安全かつ有効な閉塞性外科手術の選択肢である。 主な欠点は、LFC後の婦人科悪性腫瘍の評価能力が限定的であることである。 方法 我々はLFC後に診断された子宮内膜症性卵巣癌の最初の症例を提示し、英語の医学文献で報告されたLFC後の婦人科悪性腫瘍のすべてを検討した。 結果 本例はLFC後に報告された2例目の卵巣癌であり、エンドメトリオイドサブタイプでは初である。 その他、LFC後の婦人科系悪性腫瘍は英文文献で計9例報告されている。 結論 LFC後の婦人科悪性腫瘍は稀である。 我々はLFC後の悪性腫瘍を評価するためのシンプルな3ステップの戦略を提案する。

1. はじめに

症候性骨盤臓器脱は何百万人もの女性に影響を及ぼしている。 米国では年間約20万件のPOP手術が行われており、再建術または閉塞術のいずれかに該当する。 Colpocleisisは閉塞手術の一つで、大規模な再建手術に耐えられない、あるいはそれを望まない女性や、将来的に膣性交を望まない女性にとって、効果的で低侵襲な選択肢となる。 コルポクレイシスの利点は、手術時間の短縮、周術期の病的状態の軽減、および骨盤臓器脱の再発リスクの低さである。 コルポクレシスのもう一つの大きな欠点は、膣性交ができないことに加え、術後に膣から子宮頸部、子宮、卵巣を評価する能力が限られており、時に婦人科悪性腫瘍の診断を遅らせる可能性があることである。 我々はLeFort colpocleisis（LFC）後に診断された子宮内膜症性卵巣癌の初報告例を紹介し、LFC後の婦人科悪性腫瘍に関する報告文献を検討した。 症例イラスト

以前は健康な妊娠していない閉経した76歳女性が骨盤臓器脱（POP）症状の悪化を訴えて来院した。 病歴・手術歴は左肩と右膝の手術歴があった。 パパニコロウ検査の異常や性感染症の既往は否定された。 肥満のほか、医学的な問題は否定された。 体格指数は35kg/m2であった。 母方の叔母に乳癌の家族歴があるが、それ以外の悪性腫瘍の個人歴、家族歴は否定した。 服薬は低用量のアセチルサリチル酸とカルシウムサプリメントを毎日服用していた。 ホルモン補充療法は行っていない。 最近の大腸内視鏡検査、マンモグラフィ、パパニコロウ検査は正常であった。 喫煙、飲酒、違法薬物の使用は否定された。 骨盤臓器脱定量法（POP-Q）による泌尿器科的評価で子宮膣部脱ステージ4と診断された． また，閉経後の萎縮性膣炎が認められた。 触知可能な腫瘤はなかった。 POPの最終的かつ長期的な治療を希望するため、膣再建術および閉塞性手術の選択肢についてカウンセリングを行った。 子宮と卵巣の保存は、正常な臨床検査の後、患者から希望された。 LeFort colpocleisis, levator plication, perineorrhaphy, cystourethoscopyが施行された。 術後の回復も早く、術後8週目の診察時には脱腸の再発もなく良好であった。 6ヵ月後、無痛性の膣内出血を呈し、他の関連症状はなかった。 この点状出血の原因として萎縮性外陰炎が疑われ，膣内用抱合型エストロゲンの局所投与による治療が行われた。 1ヶ月間治療を行ったが，出血は持続した。 この時点で，腹部および直腸の検査が行われたが正常であった。 経腟超音波検査は膣が閉塞しているため不可能であった。 腹部超音波検査では、体格の関係で限界があったが、ドップラーモードで特定のパターンがなく、血腫に似ていると思われる4 4cmの骨盤内液溜まりが疑われた。 子宮内膜の厚さは5mmであった。 この未診断の膣出血、骨盤内液貯留の疑い、子宮内膜の厚さを考慮し、患者には膣出血の鑑別診断として萎縮性膣炎、その他の婦人科疾患、すなわち子宮頸部および子宮内膜の病理学的原因をカウンセリングし、さらに出血を評価する必要性を説いた。 私たちは、子宮内膜の適切な評価のために、修復物を下ろして子宮頸部に再アクセスするコルポクレシス「反転」のオプションを患者に提供しましたが、彼女は優れた脱出矯正を考えると拒否していました。 さらに、側腟管から子宮頸部と子宮内膜にアクセスした経験はほとんどないため、子宮内膜と疑わしい液体コレクションを評価するために腹部子宮全摘術（TAH）を行うことが決定されました。 TAHの際、8cm×5cm×5cmの左卵巣不規則腫瘤が確認された。 骨盤および腹部構造の初期視覚および触覚評価では、頸部および膣後部の結節を除き正常であった。 術中婦人科腫瘍科の診察を受けた。 左卵巣の凍結切片から腺癌が発見された。 その後、病期分類が行われた。 初回入腹時に骨盤洗浄を実施。 子宮、卵管、右卵巣、卵膜が切除された。 腹膜生検も行われた。 これらの標本はすべて転移病巣陰性であった。 切除された噴門と後膣結節は転移性腺癌陽性であった。 その後、パクリタキセルとカルボプラチンを用いた術後補助化学療法を施行した。 化学療法後の3カ月後のフォローアップでは、治療への忍容性は良好で、経過は良好であった。 CA-125は初診時と最後の化学療法時にそれぞれ25u/mLから6u/mLに低下していた。 膣内視鏡検査、直腸指診ともに正常であった。 胸部X線検査と腹部/骨盤コンピューター断層撮影は異常がなかった。 化学療法後2年経過した現在も寛解状態にあり、婦人科腫瘍専門医の定期的なフォローアップを受けている

2.2. LFC後の婦人科悪性腫瘍に関する文献的考察

LFC後の婦人科悪性腫瘍の発生は稀であるが，理論上のリスク以上である。 Pubmed/Medlineデータベースとopen-sourcesを以下の検索ワードでレビューした。 我々は、Pubmed/Mlineデータベースとオープンソースを、”partial/complete/LeFort colpocleisis” と “ovarian”, “endometrial/uterine”, “cervical”, “fallopian/tubal”, “vaginal”, “malignancy/carcinoma/cancer/neoplasia” という検索語を用いて検討した。 我々の包括的な英語の文献調査では、1948年以降に報告されたLFC後の婦人科悪性腫瘍は合計9件であった 。 これらは、5例の子宮内膜癌、膣癌、子宮頸癌、卵巣癌の個々の症例、および特定不能の婦人科悪性腫瘍であった。 HansonとKeettelは、1936年以前にはLe Fort手術後に悪性腫瘍が発生したという1例の報告のみが文献に掲載されていたが、特定のタイプについては言及されていなかったと報告した。 我々はまた、英語の医学および婦人科学文献に報告された婦人科悪性腫瘍の捕捉を強化するために、我々の論文で参照した論文の中から1936年までさかのぼり、参照した論文を検索した。 表1に報告された悪性腫瘍の概要を示す。 我々の知る限り、本例はLFC後の卵巣悪性腫瘍として2例目の報告であり、エンドメトリオイド型について記述した最初の例である。 他に報告された卵巣悪性腫瘍は1975年の須藤らによるものだけである。 彼らはLFC施行3年後の56才の女性に閉経後の間欠性膣出血を認めた症例を報告した。 パパニコロウ検査で軽度の萎縮性異型を認め、その後、ヘガーダイレーターによる順次拡張とメスによる線維性帯の剥離を経て到達した右脱出路から分列拡張掻爬術を施行した。 最初の病理検査では、中分化型腺癌が示唆された。 その後開腹手術を行い、左付属器に5×5cmの腫瘤を認め、卵管、子宮、右卵巣に乳頭状播種、小腸と卵巣にびまん性腫瘍播種が認められた。 その後、減量手術が行われ、最終病理診断では左卵巣の乳頭状腺癌と報告された。 放射線治療も行った。

3.考察

コルポクレイシスは、もはや性行為を望まない進行した骨盤臓器脱（POP）の高齢女性に対する安全かつ効果的な閉塞手術の選択肢である 。 コルポクレイシスは、複数の疾患を有する高齢女性の膣再建術と比較して、簡便性、良好な治療成績の報告、麻酔期間の短縮、手術時間の短縮、出血量の減少、高い患者満足度といったいくつかの利点を有している。 LeFort colpocleisisでは、膣上皮の前部と後部を同じ面積だけ切除し、残りの膣外側上皮を吸収性縫合糸で前部から後部にかけて近似させ、排出経路を形成する。 前方の恥骨結合組織と後方の直腸膣結合組織は、一連の前方から後方への反転吸収性縫合により、子宮頸部、子宮およびその他の脱出した構造物を骨盤内に戻しながら徐々に縮小させる。 残存する膣上皮は結合組織の上に近似され、会陰切開および/または挙筋腱膜切開が通常手術の締めくくりとなる。 この手術の大きな欠点は、術後に婦人科病理、特に悪性腫瘍を適切に評価するための設備が損なわれることである。 特に持続的な膣からの出血や分泌物を伴う場合、排出路は排液の出口となり、いくつかの悪性腫瘍を適時に診断できる可能性がある。 LFC後の膣からの出血はまれであり、鑑別診断としては閉経後の萎縮性変化、子宮頸部、膣、子宮内膜の病理学的診断が広く考えられる。 LFCと婦人科系悪性腫瘍のリスクとの関連は明らかではないので、LFC後に発症した卵巣癌は他にもいくつかあると思われますが、公表・報告されたものはありません。 さらに、悪性腫瘍の報告が少ないのは、上部婦人科病理、特に悪性腫瘍のリスクを排除する手段として、コルポクレシス時に経膣的子宮摘出術と両側卵管卵巣摘出術が行われるためと考えられる

3.1. LFC術前評価

LFCは閉塞性であるため、術後の婦人科的評価は限定的である。 このことは、術前の評価とカウンセリングの重要性を反映している。 患者にはLFC後の婦人科病理診断の遅れと限界の可能性を認識させる必要がある。 術前検査としては、子宮頸部および膣の視診、膣全体の触診、両手および直腸の検査、さらに子宮頸部細胞診、経膣超音波、子宮内膜サンプリング（適応あり）を慎重に行う必要がある。 婦人科病理学的評価における術前ツールとしての経膣超音波検査の役割は、何人かの著者によって示唆されている 。 閉経後女性で脱出手術のために子宮を温存する場合、早期子宮内膜癌を見逃すリスクが1.1％あるため、すべての症例で術前超音波検査を行い、適応があれば子宮内膜サンプリングを行うことが推奨される … Frickらによる最近の報告では、子宮出血のない閉経後女性において、予期せぬ子宮の異常病理（子宮内膜過形成または癌）のリスクが2.6％であることが示された 。 彼らはまた、特に閉経後出血があり、子宮内膜評価が陰性である女性において、脱腸手術時に子宮を温存することを推奨している 。 このデータにもかかわらず、特に患者が無症状である場合、コルポクレシスの術前評価における経膣超音波検査および/または子宮内膜サンプリングの必要性について、婦人科医の間でコンセンサスが得られていない。 Kandadaiらは、費用対効果の観点から、低リスクの女性においてLFC前に子宮内膜評価を行うことは、子宮内膜生検や超音波検査よりも優れているように思われるため、反対であると主張した 。 この矛盾するデータを考慮すると、婦人科的評価は、特に脱腸手術前に予期せぬ子宮の病変のリスクを減らすことができるかもしれないが、費用対効果は高くないと思われる。 卵巣癌に関しては、無症状女性における経膣超音波検査、腫瘍マーカー、および/または両側からの検査による術前スクリーニングの役割は、死亡率の減少につながらず、不必要な手術と関連するため、依然として不明確である … Bonnarらの研究では、子宮膣部脱のために膣式子宮摘出術を受けた500人中13人（2.6%）に、偶然に発見された卵巣新生物があったというものであった。 この患者の卵巣癌は、最初の評価と限られた腹部超音波検査で見逃されたものであると思われる。 一方、最近の研究では、LFCを受ける低リスク患者の39％が不必要な術前・術中診断検査を受け、悪性腫瘍の発生率はごくわずかであることが判明している.

3.2. LFC後の評価

円錐切除後の婦人科検査では、限定的な膣検査と完全な直腸検査に加えて、外性器の評価も行う。 現在、LFC後の婦人科悪性腫瘍の評価に関する診療ガイドラインは存在しない。 限られた文献をもとに、LFC後の悪性腫瘍を評価するための簡単な3ステップのアプローチをまとめた。 (1）婦人科ルーチン検査、（2）細胞診・生検、（3）画像診断。 この3ステップアプローチは、LFC後の婦人科悪性腫瘍が疑われる場合に用いるべきものであり、子宮内膜病理のみが疑われる場合に用いるべきものではない。 特に膣や子宮頸部病変では、既報の症例と同様に排液のサンプルを送って細胞診を行うことが診断につながる可能性がある。 また、LFC後の膣分泌物や出血が続く場合、婦人科検診の補助として画像診断が非常に有用である。 経腹超音波検査や経会陰超音波検査は、最初の画像診断として使用することができる。 その他の画像診断法としては、磁気共鳴画像法および/またはコンピュータ断層撮影法（CT）がある。 閉塞手術後、持続する膣分泌物や骨盤痛を評価するために、CTスキャンや、可能であれば生検を行うことが推奨される。 閉経後の出血では、超音波による子宮内膜の評価を行うべきであり、正当な理由があれば、硬性子宮鏡検査、またはピペル挿入や拡張掻爬ができるように排出路を拡張して、子宮内膜サンプルを採取することができる。 卵巣癌の正確なスクリーニング検査が開発されるまでは、定期的な超音波検査や腫瘍マーカーが特にLFC後の生存に役立つとは考えにくい。 結論

LeFort結腸嚢は、もはや性交を望まない進行した骨盤臓器脱の高齢女性に対して安全かつ有効な閉塞手術の選択肢となる。 重大な組織病理は予測されないが、脱腸患者の多くは高齢であり、婦人科悪性腫瘍を発症するリスクがある。 一般に、LFCを受ける低リスクの患者は不必要な検査を受けており、コスト意識の高まる医療環境では、より厳しい目が向けられるかもしれない。 この症例は、低リスク患者の術前ワークアップと、婦人科悪性腫瘍を疑う症状を持つLFC後の患者のその後の評価の両方において直面する臨床的ジレンマを浮き彫りにしている。 我々は、手術前に婦人科病理を特定するために、LFC前の評価の役割は依然として重要であると考えるが、これは各患者に合わせたものであるべきである。 また、綿密かつ迅速なフォローアップを遵守することが強く望まれる。 術前に正常なワークアップが行われたと仮定して、我々の報告の目的は、LFC後の婦人科悪性腫瘍が疑われる場合に取るべきステップを記述することであり、これまでに発表されたLFC後の婦人科悪性腫瘍に関する文献に基づいている。 したがって、LFC後の悪性腫瘍の評価における3ステップ戦略は、LeFort colpocleisisを受けた患者の婦人科悪性腫瘍の評価に有用であると考えられる。

同意

本事例報告の掲載にあたり、患者から書面によるインフォームドコンセントを得た

利益相反

著者は利益相反のないことを宣言した

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