Gynekologiska maligniteter efter-LeFort-kolpocleisis

Abstract

Introduktion. LeFort colpocleisis (LFC) är ett säkert och effektivt obliterativt kirurgiskt alternativ för äldre kvinnor med avancerad bäckenorganprolaps som inte längre önskar koital aktivitet. En stor nackdel är den begränsade möjligheten att utvärdera gynekologiska maligniteter efter LFC. Metoder. Vi presenterar det första fallet av endometrioid ovariecancer som diagnostiserats efter LFC och granskar alla rapporterade gynekologiska maligniteter efter LFC i den engelska medicinska litteraturen. Resultat. Detta är den andra rapporterade äggstockscancern efter LFC och den första av den endometrioida subtypen. Sammanlagt nio andra gynekologiska maligniteter efter LFC har rapporterats i den engelska medicinska litteraturen. Slutsatser. Gynekologiska maligniteter efter LFC är sällsynta. Vi föreslår en enkel strategi i tre steg för att utvärdera maligniteter efter LFC.

1. Introduktion

Symtomatisk bäckenorganprolaps drabbar miljontals kvinnor. Ungefär 200 000 operationer för POP utförs årligen i USA och utgör antingen rekonstruktiva eller obliterativa ingrepp. Colpocleisis är ett obliterativt ingrepp som är ett effektivt och minimalt invasivt alternativ för kvinnor som inte kan tolerera eller inte önskar omfattande rekonstruktiv kirurgi och som inte önskar framtida vaginala samlag. Fördelarna med colpocleisis är bland annat kortare operationstid, minskad perioperativ morbiditet och låg risk för återfall i bäckenorganprolaps. Förutom att förhindra vaginalt samlag är en annan stor nackdel med colpocleisis den begränsade möjligheten att utvärdera livmoderhalsen, livmodern eller äggstockarna genom en vaginal väg postoperativt, vilket ibland kan fördröja diagnosen av gynekologiska maligniteter. Vi presenterar det första rapporterade fallet av endometrioid ovariecancer som diagnostiserats efter en LeFort colpocleisis (LFC) och granskar den rapporterade litteraturen avseende gynekologiska maligniteter efter LFC.

2. Metoder

2.1. Fallillustration

En tidigare frisk nulligravid och menopausal 76-årig kvinna presenterade sig med förvärrade symtom på bäckenorganprolaps (POP). Hennes medicinska och kirurgiska historik var signifikant för operationer i vänster axel och höger knä. Hon förnekade all historia av onormala Papanicolaou-test och sexuellt överförbara sjukdomar. Förutom fetma förnekade hon att hon hade några medicinska problem. Hennes kroppsmasseindex var 35 kg/m2. Hon rapporterade en familjehistoria av bröstcancer hos sin moster i mors ålder men förnekade att hon hade någon annan personlig eller familjehistoria av andra maligniteter. Hennes mediciner omfattade daglig lågdos acetylsalicylsyra och ett kalciumtillskott. Hon förnekade att hon stod på någon hormonell ersättningsterapi. Nyligen genomförd koloskopi, mammografi och Papanicolaou-test var normala. Hon nekade till rökning, alkohol och olagliga droger. Urogynekologisk utvärdering med hjälp av POP-Q-systemet (Pelvic Organ Prolapse Quantification) visade på en uterovaginal prolaps i stadium 4. Patienten hade också postmenopausal atrofisk vaginit. Det fanns inga palpabla massor. För att få en definitiv och långvarig behandling av hennes POP fick hon råd om vaginala rekonstruktiva och obliterativa kirurgiska alternativ. Bevarande av livmoder och äggstockar begärdes av patienten efter normal klinisk undersökning. Hon genomgick LeFort-kolpocleisis, levatorplikation, perineorrhafy och cystourethroskopi. Hon återhämtade sig snabbt och mådde bra vid 8 veckors postoperativt besök utan återkommande prolaps. Hon presenterade sig 6 månader senare med smärtfri vaginal spotting utan andra associerade symtom. Atrofisk vulvovaginit misstänktes vara orsaken till denna spotting och patienten behandlades med aktuellt vaginalt konjugerat hästöstrogen. Hennes blödningar kvarstod trots en månads behandling. Vid denna tidpunkt omfattade ytterligare utvärdering buk- och rektalundersökningar som var normala. Transvaginal ultraljudsundersökning var inte möjlig med en oblitererad vagina. Ett ultraljud i buken begränsades av kroppshabitus men visade en tvivelaktig 4 4 cm stor vätskeansamling i bäckenet utan något särskilt mönster i dopplerläge och ansågs likna ett hematom. Endometrial tjocklek var 5 mm. Mot bakgrund av denna odiagnostiserade vaginala blödning, den misstänkta vätskeansamlingen i bäckenet och det förtjockade endometriet råddes patienten om differentialdiagnosen för vaginal blödning, inklusive atrofisk vaginit och andra gynekologiska orsaker, nämligen cervikal och endometriell patologi, och hon informerades om behovet av att ytterligare utvärdera sin blödning. Vi erbjöd patienten möjligheten att ”reversera” colpocleisis genom att ta ned reparationen och åter ta fram livmoderhalsen för en ordentlig endometrial utvärdering, men hon hade vägrat med tanke på den utmärkta korrigeringen av prolapsen. Dessutom är vår erfarenhet av att komma åt livmoderhalsen och endometriet genom de laterala vaginala kanalerna minimal och därför fattades beslutet att utföra en total abdominal hysterektomi (TAH) för att utvärdera endometrial slemhinnan och den tveksamma vätskeansamlingen. Under TAH identifierades en 8 cm × 5 cm × 5 cm stor oregelbunden massa på vänster ovarium. Den inledande visuella och taktila utvärderingen av bäcken- och bukstrukturerna var normal med undantag för cecal- och posteriora vaginaknölar. Intraoperativt konsulterades gynekologisk onkologi. Ett fruset snitt av den vänstra äggstocken visade på adenokarcinom. Staging följde sedan. Bäckenspolningar togs fram vid den första buken. Uterus, äggledare, höger äggstock och omentum resecerades. Peritonealbiopsier togs också. Alla dessa prover var negativa med avseende på metastaser. Resekterade cecal- och bakre vaginaknölar var positiva för metastaserande adenokarcinom. Hon fick diagnosen stadium IIIB grad 1 endometrioid ovariecancer.

Patienten genomgick därefter adjuvant kemoterapi med paklitaxel och karboplatin. Hon tolererade behandlingarna väl och mådde bra vid uppföljningen 3 månader efter kemoterapin. Hennes CA-125 sjönk från 25 u/mL till 6 u/mL vid tidpunkten för den första diagnosen respektive vid hennes sista kemoterapisession. Både begränsad vaginal undersökning och digital rektal undersökning var normala. Röntgen av bröstkorgen och datortomografi av buk och bäcken var okej. Hon är fortfarande i remission 2 år efter kemoterapin och följer regelbundet upp sin gynekologiska onkolog.

2.2. Litteraturgenomgång av gynekologiska maligniteter efter LFC

Även om utvecklingen av gynekologiska maligniteter efter LFC är sällsynt är det mer än en teoretisk risk . Vi granskade databasen Pubmed/Medline och öppna källor med följande sökord: Vi använde oss av följande sökord: ”partial/complete/LeFort colpocleisis” och ”ovarian”, ”endometrial/uterine”, ”cervical”, ”fallopian/tubal”, ”vaginal” och ”malignancy/carcinoma/cancer/neoplasia”. Vår omfattande engelskspråkiga litteraturgenomgång gav totalt nio rapporterade gynekologiska maligniteter efter LFC sedan 1948. Dessa omfattar fem fall av endometriecancer, enskilda fall av vaginal-, livmoderhals- och äggstockscancer samt en ospecificerad gynekologisk malignitet . Hanson och Keettel rapporterade att före 1936 hade endast en fallrapport om malignitet som utvecklats efter en Le Fort-operation förekommit i litteraturen, men ingen specifik typ nämndes. Vi hämtade också refererade artiklar från de artiklar som vi hänvisade till i vår artikel ända tillbaka till 1936 i ett försök att öka fångsten av alla gynekologiska maligniteter som rapporterats i den engelska medicinska och gynekologiska litteraturen. I tabell 1 sammanfattas de rapporterade maligniteterna. Såvitt vi vet är detta den andra rapporterade maligniteten i äggstockarna efter LFC och den första som beskriver den endometrioida typen. Den enda andra maligniteten i äggstockarna som rapporterades var 1975 av Sudo et al. . De rapporterade ett fall av postmenopausal intermittent vaginal blödning hos en 56-årig kvinna tre år efter LFC. Hennes Papanicolaou-test visade mild atrofisk atypi och hon genomgick därefter en fraktionerad dilatation och curettage genom den högra utloppskanalen som man fick tillgång till efter sekventiell dilatation med hjälp av Hegar-dilatatorer och skalpelldissektion av fibrösa band. Den initiala patologin tydde på ett måttligt differentierat adenokarcinom. Hon genomgick därefter en laparotomi och det konstaterades att hon hade en 5 × 5 cm stor vänster adnexmassa med papillär utbredning över äggledarna, livmodern och den högra äggstocken samt diffus tumörutbredning över tunntarmen och omentum. Cytoreduktiv kirurgi följde och den slutliga patologin rapporterade ett papillärt adenokarcinom i vänster äggstock. Hon genomgick också strålbehandling.

3. Diskussion

Kolpocleisis är ett säkert och effektivt obliterativt kirurgiskt alternativ för äldre kvinnor med avancerad bäckenorganprolaps (POP) som inte längre önskar koital aktivitet . Jämfört med rekonstruktiv vaginal kirurgi hos äldre kvinnor med flera medicinska komorbiditeter erbjuder colpocleisis flera fördelar: enkelhet, rapporterade goda resultat, minskad anestesiperiod, kortare operationstid, mindre blodförlust och hög patienttillfredsställelse . Vid en LeFort-kolpocleisis avlägsnas motsvarande områden av det främre och bakre vaginala epitelet innan det återstående laterala vaginala epitelet tillnärmas framifrån och bakåt med en serie av avbrutna absorberbara suturer för att skapa utloppsdräneringskanaler. De pubocervikala bindvävnaderna framtill och de rektovaginala bindvävnaderna baktill reduceras successivt in i bäckenet med en serie av inverterande absorberbara suturer från främre till bakre sida som reducerar livmoderhalsen, livmodern och andra förskjutna strukturer tillbaka in i bäckenet. Det kvarvarande vaginala epitelet approximeras över bindväven och en perineorrofy och/eller levator myorrofy avslutar vanligen operationen. En stor nackdel med detta ingrepp är att det efter operationen är svårt att göra en korrekt utvärdering av gynekologisk patologi, särskilt maligniteter. Utloppskanalerna ger ett utlopp för eventuellt dränage och kan möjliggöra en snabb diagnos av flera maligniteter, särskilt om de är förknippade med ihållande vaginala blödningar eller flytningar. Vaginal blödning efter LFC är ovanlig och den breda differentialdiagnosen omfattar postmenopausala atrofiska förändringar, cervikal, vaginal och endometriell patologi. Eftersom det inte finns några fastställda samband mellan LFC och ökade risker för gynekologiska maligniteter tror vi att det sannolikt finns flera andra äggstockscancrar som har utvecklats efter LFC; ingen har dock publicerats och rapporterats. Vidare kan den ringa förekomsten av rapporterade maligniteter förklaras av det faktum att en transvaginal hysterektomi med bilateral salpingoooforectomi utförs vid tidpunkten för en kolpocleisis som ett sätt att eliminera risken för övre gynekologisk patologi, särskilt maligniteter.

3.1. Utvärdering före LFC

På grund av LFC:s obliterativa karaktär är den postoperativa gynekologiska utvärderingen begränsad. Detta återspeglar vikten av preoperativ bedömning och rådgivning. Patienterna bör göras medvetna om den potentiella fördröjningen och begränsningen av diagnostik av gynekologisk patologi efter LFC. Undersökningen före kolpocleisis bör omfatta en noggrann spekulumundersökning med visuell inspektion av livmoderhalsen och slidan följt av palpation av hela slidan samt en bimanuell och rektal undersökning utöver cervixcytologi, transvaginalt ultraljud och endometrial provtagning när så är indicerat . Flera författare har föreslagit transvaginalt ultraljud som ett preoperativt verktyg för bedömning av gynekologisk patologi. Det finns en risk på 1,1 % att missa ett tidigt endometriekarcinom hos postmenopausala kvinnor när livmodern bevaras för prolapsoperation och därför rekommenderas ett preoperativt ultraljud i alla fall följt av endometrialprovtagning när det är indicerat . En färsk rapport av Frick et al. visade en risk på 2,6 % för oväntad onormal uteruspatologi (endometrial hyperplasi eller karcinom) hos postmenopausala kvinnor utan uterusblödning . De rekommenderade också att inte bevara livmodern vid prolapsoperation, särskilt inte hos kvinnor med postmenopausala blödningar och negativ endometrial utvärdering . Trots dessa uppgifter finns det ingen konsensus bland gynekologer om behovet av transvaginalt ultraljud och/eller endometrial provtagning vid preoperativ utvärdering av kolpocleisis , särskilt när patienten i övrigt är asymtomatisk. Ur ett kostnads-nytto-perspektiv argumenterade Kandadai et al. mot att utföra en endometrial utvärdering före LFC hos kvinnor med låg risk eftersom denna strategi verkar överlägsen endometrialbiopsi och ultraljud . Mot bakgrund av dessa motstridiga uppgifter verkar det klokt att en gynekologisk utvärdering kan minska risken för oväntad uteruspatologi , särskilt före prolapskirurgi, men är sannolikt inte kostnadseffektiv. När det gäller äggstockscancer är betydelsen av preoperativ screening med transvaginalt ultraljud, tumörmarkörer och/eller bimanuell undersökning hos asymtomatiska kvinnor fortfarande oklar, eftersom den inte leder till minskad dödlighet och är förknippad med onödig kirurgi . I en studie av Bonnar et al. upptäcktes oavsiktliga ovariala neoplasmer hos 13 av 500 patienter (2,6 %) som genomgick vaginal hysterektomi för uterovaginal prolaps . Vår patients äggstockscancer var sannolikt närvarande och missades vid den första utvärderingen och det begränsade ultraljudet i buken. Å andra sidan fastställdes i en nyligen genomförd studie att 39 % av lågriskpatienter som genomgick LFC hade onödiga diagnostiska tester före/under operationen och att en försumbar förekomst av malignitet avslöjades .

3,2. Utvärdering efter LFC

Den gynekologiska undersökningen efter kolpocleisis omfattar en utvärdering av de yttre könsorganen utöver en begränsad vaginal och fullständig rektal undersökning. Det finns för närvarande inga riktlinjer för utvärdering av gynekologiska maligniteter efter LFC. Mot bakgrund av den begränsade litteratur som finns tillgänglig sammanställer vi ett enkelt tillvägagångssätt i tre steg för utvärdering av maligniteter efter LFC: (1) rutinmässiga gynekologiska undersökningar, (2) cytologi/biopsi och (3) en bildundersökningen. Detta tillvägagångssätt i tre steg bör användas vid alla misstänkta gynekologiska maligniteter efter LFC och inte enbart vid misstänkt endometriell patologi. Liksom i tidigare rapporterade fall kan det vara diagnostiskt att skicka ett prov från dränaget för cytologi, särskilt vid vaginala och cervikala lesioner . Bilddiagnostik är också mycket användbart som ett komplement till den gynekologiska undersökningen vid ihållande vaginala flytningar och/eller blödningar efter LFC. Transabdominal eller transperineal ultraljud kan användas som en första avbildningsmetod. Andra metoder är magnetisk resonanstomografi och/eller datortomografi (CT). CT-scanning eller, när det är möjligt, en biopsi rekommenderas för att bedöma ihållande vaginala flytningar eller bäckensmärtor som uppträder långt från obliterativ kirurgi . Vid postmenopausala blödningar bör endometrial utvärdering med ultraljud göras och om det är motiverat kan ett endometrialprov tas via rigid hysteroskopi eller genom att utvidga utloppskanalerna för att möjliggöra insättning av pipeller eller en dilatation och curettage. Tills ett exakt screeningtest för äggstockscancer har utvecklats är det osannolikt att rutinmässiga ultraljud och tumörmarkörer kommer att vara till någon överlevnadsfördel särskilt efter LFC.

4. Slutsats

LeFort colpocleisis är ett säkert och effektivt obliterativt kirurgiskt alternativ för äldre kvinnor med avancerad prolaps av bäckenorganen som inte längre önskar samlagsaktivitet. Betydande vävnadspatologi förväntas inte; många patienter med prolaps är dock äldre och löper risk att utveckla en gynekologisk malignitet . Det är vanligt att lågriskpatienter som genomgår LFC genomgår onödiga tester, vilket kan leda till ökad granskning i en alltmer kostnadsmedveten medicinsk miljö . Detta fall belyser det kliniska dilemma som man ställs inför både vid den preoperativa behandlingen av lågriskpatienter och utmaningarna i samband med den efterföljande utvärderingen av en patient efter LFC med symtom som är misstänkta för gynekologisk malignitet. Vi anser att utvärderingen före LFC fortfarande är avgörande för att identifiera gynekologisk patologi före operation, men att den bör anpassas till varje patient. Det är också starkt rekommenderat att följa upp nära och snabb uppföljning. Under förutsättning att en normal utredning gjordes preoperativt är syftet med vår rapport att beskriva de åtgärder som bör vidtas när en gynekologisk malignitet efter LFC misstänks och baseras på den litteratur om gynekologisk malignitet efter LFC som hittills har publicerats. Följaktligen kan en 3-stegsstrategi för utvärdering av maligniteter efter LFC visa sig användbar vid utvärdering av gynekologiska maligniteter hos patienter som genomgått en LeFort-kolpocleisis.

Samtycke

Ett skriftligt informerat samtycke inhämtades från patienten för publicering av denna fallbeskrivning.

Interessentkonflikter

Författarna förklarar att de inte har några intressekonflikter.