 Abstract |
Odontogena tumörer utgör ett brett spektrum av lesioner som sträcker sig från maligna och godartade neoplasmer till dentala hamartom, som alla härstammar från epitel- och ektomesenkymala rester av den tandbildande apparaten. Calcifying epithelial odontogenic tumor (CEOT) är en ovanlig, godartad epitelial odontogen tumör som först beskrevs av Pindborg 1956. Det är en allmänt accepterad eponym för denna neoplasm. Pindborgs tumör eller CEOT är en lokalt aggressiv neoplasm som utgör 1 % av alla odontogena tumörer, med recidiv i 14 % av fallen. Etiologin för denna tumör förblir en gåta för klinikern. Pindborg föreslog att tumören uppstår från resterna av reducerat emaljeepitel från en obearbetad tand. Nya studier i litteraturen rapporterar att tumören uppstår från stratum intermedium. Vi rapporterar ett fall av Pindborgs tumör hos en 22-årig manlig patient i den vänstra mandibulära posteriora regionen. Radiografiskt var en väldefinierad radiolucens förknippad med en obearbetad andra kindtand som var förskjuten till den nedre gränsen av underkäken. Tillsammans med rutinmässiga hematoxylin- och eosinfärgningar rapporteras i detta fall histopatologiska fynd med hjälp av Kongorödfärgning och modifierad Gallegosfärgning.
Nyckelord: Amyloid, Kongorödfärgning, modifierad Gallegosfärgning, odontogena tumörer, Pindborg-tumör
Hur citerar man denna artikel:
Gotmare SS, Pereira T, Shetty S, Kesarkar KS. Pindborg tumör: Patologi med specialfärgningar. Indian J Pathol Microbiol 2018;61:239-41
Hur man citerar denna URL:
Gotmare SS, Pereira T, Shetty S, Kesarkar KS. Pindborg tumör: Patologi med specialfärgningar. Indian J Pathol Microbiol 2018 ;61:239-41. Available from: https://www.ijpmonline.org/text.asp?2018/61/2/239/230533
| Introduktion |
 |
Pindborg tumör, även känd som kalcifierande epitelial odontogen tumör (CEOT), är en sällsynt och ovanlig epitelial godartad odontogen neoplasm, står för 1% av alla odontogena tumörer. Denna neoplasm drabbar individer i det fjärde till femte decenniet av livet och visar ingen könspredilektion. Kliniskt presenterar den sig som en långsamt växande, smärtfri expanderande hård benig svullnad, som oftast är associerad med en impakterad tand i den bakre mandibularregionen. Etiologin för denna tumör är omtvistad. Litteraturen visar att den uppstår från epitelrester från emaljorganet, men om reducerat emaljeepitel, stratum intermedium eller tandlaminarester är inblandade i etiologin är fortfarande en gåta. CEOT kan, enligt den kliniska presentationen och histopatologin, särskiljas som central eller intraosseös (87,8 %), perifer eller extraosseös (6,1 %) eller som en hybridtumör i kombination med adenomatoid odontogen tumör (AOT). Denna neoplasm har en tendens att återkomma, då recidiv förekommer i 15 % av fallen.
| Fallrapport |
|
En 22-årig man presenterade sig med ett huvudklagomål om svullnad i den nedre vänstra bakre regionen i 5-6 månader. Vid undersökning observerades intraoralt en liten svullnad i det vänstra retromolära området a. Vid palpation var svullnaden fast i konsistensen och icke öm. Radiografiskt sågs en väldefinierad radiolucens på vänster sida, som sträckte sig från 35 till 38 regionen anteroposterioralt och från alveolärkammen till underkäkens nedre kant och som involverade den nedre alveolära nervkanalen. Den nedre gränsen av mandibeln verkar vara intakt och kontinuerlig, 36 är fortfarande supraerupted och 37 är förskjuten till den nedre gränsen av ramus b. Den provisoriska diagnosen var ameloblastom, AOT och dentigerös cysta. En snittbiopsi utfördes och den histopatologiska rapporten visade blad och strängar av polyedriska epitelceller med rikligt med eosinofil cytoplasma. De cellulära konturerna var tydliga med framträdande intercellulära broar. Kärnorna var stora och hyperkromatiska. Områden med extracellulärt, eosinofilt och amyloidliknande material med enstaka koncentriska förkalkningar, så kallade Liesegang-ringar, var också uppenbara a och b. Kongorödfärgningen visade äppelgrön dubbelriktning under polariserad mikroskopi c och modifierad Gallegosfärgning, som färgade kalcifieringarna rött när de sågs i mikroskop d. På grundval av den histopatologiska rapporten var den slutgiltiga diagnosen CEOT.
 |
Figur 1: (a) Intraoralt fotografi. (b) Ortopantomogram som visar en väldefinierad radiolucens på vänster sida av mandibeln Klicka här för att visa |
 |
Figur 2: (a) Fotomikrograf som visar polyedriska epitelceller med amyloid (H och E, ×10). (b) Fotomikrograf som visar tumörskikt bestående av polyedriska celler med framträdande kärnor och amyloid med Liesegangs ringar (H och E, ×10). (c) Fotomikrograf (polariserat mikroskop) som visar äppelgrön dubbelriktning för amyloidavlagringar (Kongorödfärgning, ×10 och × 40 ). (d) Fotomikroskop (ljusmikroskop) som visar amyloidfärgning i rosa, Liesegangs ringar i rosa-blått, förkalkningar i blått och kollagen i grönt (modifierad Gallego-färgning, ×40) Klicka här för att se |
| Diskussion |
|
Pindborgstumören (CEOT) rapporterades först av Pindborg 1955, Även kallad unusual ameloblastoma av Tuy, cystic odontoma av Stoppack och Adenoid adamantoblastoma av Thoma. Även om etiologin fortfarande är osäker tyder litteraturen på att epitelcellerna i Pindborgs tumör är rester av sekterat material i stratum intermedium-skiktet i emaljorganet. Detta grundar sig på ideologin att tumörcellerna morfologiskt liknar cellerna i stratum intermedium och visar en hög aktivitet av alkaliskt fosfatas och adenosintrifosfat. I litteraturen anges också att de amyloida avlagringarna i Pindborg-tumören är ett immunologiskt svar på dessa stratum intermedium-celler. Vissa författare hävdar att den härrör från resterna av tandlamina, som med större sannolikhet är den verkliga progenitorcellen. Vårt fall var sällsynt eftersom det observerades under livets andra decennium, jämfört med den ålder som anges i litteraturen, eftersom de flesta fallen inträffade med en medelålder på 40 år. Pindborg rapporterade 2 klinopatologiska varianter: intraosseös (central) och extraosseös variant (perifer) med en incidens på 96 % respektive 4 %. Enligt hans observationer härstammar de centrala tumörerna från stratum intermedium i emaljorganet i jämförelse med den extraosseösa formen som härstammar från tandlamina. Histopatologiskt består CEOT av stora ark, öar, strängar, rader och strängar av polyedriska epitelceller med ett sparsamt bindvävsstroma. Cellerna uppvisar en tydlig cellkontur med framträdande intercellulära broar och rikligt med eosinofil granulär cytoplasma. En måttlig grad av pleomorfism och sällsynta atypiska mitoser kan noteras i dessa neoplastiska celler. Dessa neoplastiska celler uppvisar centralt belägna pleomorfa, hyperkromatiska och bisarra kärnor, som ofta uppvisar en stor nukleolus. De karakteristiska fynden för denna tumör är förekomsten av rundade bleka, eosinofila amyloidliknande massor inom skikten av tumörceller. På grund av sin affinitet med mineralsalt kan detta material genomgå förkalkning vilket leder till koncentriska lamellära kroppar som kallas Liesegang-ringar. Stora pooler av homogent eosinofilt material kan noteras i den omgivande vävnaden tillsammans med diffust avsatta kalciumsalter i vissa områden. Detta amyloidliknande material framträder som en äppelgrön dubbelfränsenhet i polariserat mikroskop när det färgas med Kongoröd., Flera varianter av denna tumör är de klara cellerna, Langerhanska cellerna, ben- och cementliknande komponenten och myoepitelcellerna. Kombinerade lesioner av CEOT med ameloblastom och AOT är också dokumenterade i litteraturen. Det aktuella fallet uppvisade karakteristiska histopatologiska kännetecken för CEOT, såsom stora ark och öar bestående av epitelceller med ett sparsamt, löst fibröst bindvävsstroma. Epitelskikten bestod av polyedriska tumörceller med eosinofil cytoplasma med stora täta hyperkromatiska kärnor. Epitelcellerna var kompakt arrangerade och uppvisade intercellulära broar. De homogena eosinofila globulära massorna observerades främst i epitelet vilket resulterade i ett kribriformt utseende. Liesegangs ringar var också tydliga. Olika forskare analyserade det amyloida materialet och konstaterade att dess härkomst fortfarande förblir ett mysterium liksom dess etiologi. Dessa studier drar slutsatsen att en degenerativ process som involverar cytokeratinintermediära filament i tumörceller är ansvarig för den amyloida degenerationen, medan andra drar slutsatsen att det rör sig om degeneration av kollagen av typ IV som är associerat med basalmembranen. I det föreliggande fallet, när det utsattes för Kongorödfärgning, framstod de amyloida avlagringarna som ljusa orange-röda nyanser, medan de när de utsattes för polariserat ljus uppvisade dubbelbristning i form av en distinkt grön-gul färg som beskrevs som äppelgrön. Dessutom utförde vi en modifierad Gallegosfärgning, som skiljer histokemiskt hårda vävnadsstrukturer i munhålan, där emaljen färgar rosa, dentin och ben färgar grönt och cementum färgar rött. I vårt fall fann vi att amyloid färgade rosa, medan förkalkningar och Liesegangs ringar färgade rosa-blått. Detta talar för olika teorier som forskarna framfört i litteraturen om att amyloiden härrör från epitelcellerna i den odontogena apparaten.
| Slutsats |
|
CEOT är en sällsynt godartad odontogen tumör. Diagnosen av vilken kan bekräftas genom dess klassiska histopatologiska egenskaper. Den exakta karaktären av tumören och patogenesen är dock oklar fram till idag.
Deklaration om patientens samtycke
Författarna intygar att de har erhållit alla lämpliga patientens samtyckesblanketter. I formuläret har patienten/erna gett sitt samtycke till att hans/hennes bilder och annan klinisk information rapporteras i tidskriften. Patienterna förstår att deras namn och initialer inte kommer att publiceras och att vederbörliga ansträngningar kommer att göras för att dölja deras identitet, men anonymitet kan inte garanteras.
Finansiellt stöd och sponsring
Noll.
Intressekonflikter
Det finns inga intressekonflikter.
|
|
|
|
Pereira OH, de Carvalho LP, Lacerda Brasileiro Junior V, de Figueiredo CR. Kalcifierande epitelial odontogen tumör. Case Rep Pathol 2013;2013:725380.
|
|
|
Singh N, Sahai S, Singh S, Singh S. Kalcifierande epitelial odontogen tumör (Pindborg tumör). Natl J Maxillofac Surg 2011;2:225-7.
|
|
|
Misra SR, Lenka S, Sahoo SR, Mishra S. Giant pindborg tumor (calcifying epithelial odontogenic tumor): En ovanlig fallrapport med radiologisk-patologisk korrelation. J Clin Imaging Sci 2013;3:11.
|
|
|
Belmonte R, Torres D, Mayorga F, García-Perla A, Infante P, Gutiérrez JL. Calcifying epithelial odontogenic tumor (Pindborg tumor). Med Oral 2002;7:309-15.
|
|
|
Lim I, Mallari R, Lacsamana N, Paz D, Villafuerte A. Recurrent calcifying epithelial odontogenic tumor (Pindborg tumor): En fallstudie. Oral Oncol Extra 2005;41:259-66.
|
|
|
Vinayakrishna K, Soumithran CS, Sobhana CR, Biradar V. Perifer och central aggressiv form av Pindborg-tumör i underkäken – en sällsynt fallrapport. J Oral Biol Craniofac Res 2013;3:154-8.
|
|
|
Chen Y, Wang TT, Gao Y, Li TJ. En klinisk-patologisk studie av förkalkande epitelial odontogen tumör: Med särskild hänvisning till langerhanscellsvarianten. Diagn Pathol 2014;9:37.
|
|
|
Aviel-Ronen S, Liokumovich P, Rahima D, Polak-Charcon S, Goldberg I, Horowitz A, et al. Den amyloida avlagringen i kalcifierande epitelial odontogen tumör är immunoreaktiv för cytokeratiner. Arch Pathol Lab Med 2000;124:872-6.
|
|
|
El-Labban NG, Lee KW, Kramer IR, Harris M. The nature of the amyloid-like material in a calcifying epithelial odontogenic tumor: En ultrastrukturell studie. J Oral Pathol 1983;12:366-74.
|
|
|
Tamgadge SA, Tamgadge A, Srivastava C, Satheesan E, Bhalerao S. Modified Gallego’s stain as differential stain for oral hard tissues in oral pathology: En preliminär rapport. Int J Oral Maxillofac Pathol 2014;5:2-6.
|