Discussie
SBDs in het achterste deel van de onderkaak hebben een typische lokalisatie en radiografische eigenschappen, waardoor de diagnose gemakkelijk kan worden gesteld. De laesie kan soms de continuïteit van de inferieure rand van de onderkaak onderbreken. De meeste laesies zijn asymptomatisch, en in zeldzame gevallen kan het linguale defect klinisch worden gepalpeerd. Het staat ook vast dat deze laesies niet-progressief zijn5 en soms kunnen regresseren.6
Anterieure SBDs worden als zeldzaam beschouwd en in tegenstelling tot de posterieure variant van de laesie, kunnen zij moeilijk te diagnosticeren zijn. Ze kunnen zich tussen of onder de wortels bevinden. Soms kunnen ze worden gezien bovenop de wortels of op de plaatsen van eerdere extracties. Daarom kunnen ze verkeerd gediagnosticeerd worden als andere radiolucencies, zoals verschillende goedaardige tumoren, botmetastasen of vaker cysten (b.v. radiculaire, residuele, laterale parodontale cyste, keratocysteuze odontogene tumor).7-11 In atypische gevallen zoals het onze, kan verder onderzoek worden uitgevoerd door middel van transversale beeldvorming (CBCT of MRI). Hoewel CBCT niet-invasief is en doeltreffend voor de evaluatie van de botgrenzen, kan de clinicus de zachte weefsels niet in detail onderzoeken. MRI daarentegen kan veel betere resoluties bieden bij het bestuderen van de weke delen. Daarom wordt de voorkeur gegeven aan MRI. MRI heeft de voordelen van meerdere beeldvormingsvlakken en verschillende echosequenties, terwijl de patiënt niet wordt blootgesteld aan ioniserende straling. De belangrijkste nadelen zijn de kosten en de veldvervormingsartefacten van tandheelkundig materiaal. De diagnose van een Stafne-botsholte kan worden bevestigd met een beperkt MR-onderzoek dat het mandibulaire defect toont dat zacht weefsel bevat dat doorloopt met en isointenseert met de submandibulaire klier op zowel T1- als T2-gewogen sequenties. Het inherente weke-weefselcontrast van MRI-onderzoeken zou voldoende moeten zijn om de diagnose van een Stafne-botsholte te stellen zonder dat intraveneuze contraststof nodig is. Indien contrastmateriaal wordt toegediend, moet de speekselklierinhoud van een Stafne-botsholte in dezelfde mate verbeteren als de aangrenzende submandibulaire klier.9,12,13 Sialografie kan ook worden overwogen vanwege de speekselklierinhoud van de laesie, maar het gebruik ervan in de anterieure SBD’s is beperkt vanwege de talrijke kanalen van Rivinus die kleiner in diameter zijn, waardoor de procedure moeilijker uit te voeren is.14 Daarom zou het gebruik van verschillende beeldvormingstechnieken om te helpen bij de definitieve diagnose van anterior Stafne defecten zonder de noodzaak van invasieve chirurgie nuttig zijn.
De incidentie van anterior Stafne botholte wordt in de literatuur vaak gevarieerd van 0,009% 15 tot 0,300%.16-18 Het komt driemaal meer voor bij mannen dan bij vrouwen. De hoogste incidentie bij mannen is in het vijfde en zevende decennium zoals in ons geval.19 De meeste gevallen bevinden zich tussen de cuspid en de eerste molaar (65%), terwijl minder gevallen het incisorgebied betreffen (24%). Soms zijn de kaken bilateraal aangedaan (11%).20
Radiografische kenmerken van de Stafne-botholte zijn niet altijd hetzelfde. Gewoonlijk verschijnen zij als omcirkelde, uniloculaire radiolucencies; multiloculaire verschijning kan echter worden gezien. De grenzen van de laesie zijn vaak sclerotisch, maar kunnen ook niet duidelijk gedefinieerd zijn.
Het is niet altijd duidelijk of het Stafne-defect een mandibulaire holte is die volledig omgeven is door bot of een concaviteit die min of meer wijd open is op de linguale cortex boven het niveau van de mylohyoïdaanhechting. In het merendeel van de gerapporteerde gevallen was de inhoud van de holte verbonden met de aangrenzende speekselklier, hetgeen wijst op een defect in de linguale cortex. Dit was ook het geval in ons geval, maar de tandheelkundige CBCT scan toont aan dat de laesie ook een defect had veroorzaakt in de buccale cortex van de onderkaak. Dit was een van de belangrijkste redenen die hebben geleid tot onze beslissing om een biopsie uit te voeren. Omdat het dunner worden en uitzetten van de buccale cortex in het algemeen niet geassocieerd wordt met SBD’s, gaf het uiterlijk van de laesie ons het idee van een pathologie die agressiever was.
De pathogenese van SBD is ook niet duidelijk begrepen. De meeste auteurs erkennen de hypothese dat deze holten aangeboren zijn. Anderen denken dat ze op latere leeftijd ontstaan door drukresorptie. De eerste theorie, oorspronkelijk gesteund door Stafne1 en vervolgens door andere auteurs,7,21,22 suggereert dat een deel van de speekselklier bekneld raakt tijdens de ontwikkeling en ossificatie van de onderkaak. De grote tekortkoming van deze theorie is dat deze defecten veel vaker bij volwassenen dan bij kinderen worden vastgesteld, wat suggereert dat de ontwikkeling van deze defecten waarschijnlijk op latere leeftijd plaatsvindt.23 Het lijkt erop dat de lokale druk die door de sublinguale of de submandibulaire klier wordt uitgeoefend dergelijke laesies zou kunnen veroorzaken.21,24 Sommige auteurs ondersteunen het idee dat er sprake is van een compensatoire hypertrofie in verband met een lymfocytaire infiltratie en een verminderde secretorische efficiëntie, die toeneemt met de leeftijd, terwijl anderen menen dat er sprake is van een toename van de grootte van de speekselklier als onderdeel van de algemene somatische groei.22 Geen van deze hypotheses is bewezen. Meer recent zijn embryonale resten van speekselklierweefsel gevonden in kaakbeenmonsters, wat een verklaring zou kunnen zijn voor de zeldzame SBD’s waarbij een intacte dunne linguale cortex aanwezig is, die de laesie scheidt van de aangrenzende speekselklier.25
In tegenstelling tot de posterieure variant kan de anterieure Stafne botholte een diagnostische uitdaging zijn. De afwezigheid van leidende anatomische locaties zoals het inferieure alveolaire kanaal en de relatie van de laesie met de aangrenzende tanden maken het gemakkelijker om de botholte te verwarren met andere pathologieën. Als de botholte gerelateerd is aan de wortelapices, kan het een ontstekingscyste imiteren. De aanwezigheid van cariës en veranderingen in de lamina dura van de aan de laesie grenzende tanden kan de clinicus aanwijzingen geven voor de diagnose. Om een onnodige endodontische behandeling te voorkomen, moet een pulpavitaliteitstest worden uitgevoerd.13,19,20,26 Een restcyste die ontstaat na de onvolledige verwijdering van een ontstekingscyste kan SBD’s imiteren als de laesie zich in een edentate zone bevindt. Overblijvende cysten hebben de neiging uit te zetten, tanden te verplaatsen en resorptie in het bot te veroorzaken in tegenstelling tot SBD’s. Keratocysteuze odontogene tumoren kunnen ook verschijnen als uniloculaire radiolucente laesies met gladde corticale randen. Zij worden echter vaak geassocieerd met geïmpacteerde tanden. Keratocysteuze odontogene tumoren groeien waarschijnlijk agressiever dan andere odontogene cysten en veroorzaken corticale verdunning en wortelresorptie. Ons geval had ook corticale verdunning aan beide zijden van de onderkaak. Deze cysten geven echter vaak cysteuze vloeistof wanneer een aspiratiebiopsie wordt uitgevoerd. Dit aspect kan nuttig zijn in de differentiële diagnose. Ameloblastomen daarentegen kunnen bij punctie geen vloeistof bevatten en kunnen moeilijk te onderscheiden zijn van SBDs. De radiografische verschijning van ameloblastomen kan variëren van goed gedefinieerde uniloculaire tot multiloculaire radiolucencies. Het unicystische type kan SBD’s imiteren. Ameloblastomen veroorzaken echter waarschijnlijk verplaatsing/resorptie van de tanden en expansie van de kaken, wat bij SBD’s ongewoon is.
Odontogene myxomen zijn goedaardige, intraossale neoplasma’s afkomstig van het mesenchymale weefsel. Ze zijn meestal multiloculair, maar kleine laesies kunnen uniloculair lijken op SBD’s; radiografisch kunnen ze echter worden onderscheiden door een geschulpte verschijning tussen de wortels en verplaatsing met resorptie van de tanden.
Immature laesies van ossificerende fibromen, cementale dysplasie en floride ossale dysplasie in de eerste ontwikkelingsstadia kunnen radiolucent lijken en SBD’s imiteren; indien zij echter onbehandeld blijven, zullen zij in het algemeen steeds meer radio-opake foci vertonen. Eenvoudige botcysten kunnen ook in de differentiële diagnose worden opgenomen. Deze pseudocysten kunnen er ovaal of geschulpt uitzien tussen de wortels van de tanden. Aspiratiebiopsie van deze laesies zou een bloederige inhoud bevatten, wat nuttig is om de laesie te diagnosticeren.
Andere laesies die SBD’s kunnen imiteren zijn goedaardige neurogene tumoren zoals neurofibromen, arterioveneuze fistels, reuscelgranulomen, bruine tumoren, eosinofiele granulomen, centrale hemangiomen en multipel myeloom.
Concluderend is geen behandeling nodig voor SBD’s, zowel de posterieure als de anterieure varianten. Chirurgische exploratie en biopsie moeten alleen worden uitgevoerd om andere pathologische entiteiten uit te sluiten in atypische gevallen wanneer de diagnose niet zeker is of er klinische symptomen aanwezig zijn.