Diskussion
SBD’er i den bageste del af underkæben har typisk placering og radiografiske egenskaber, hvilket gør det muligt at stille en let diagnose. Læsionen kan undertiden afbryde kontinuiteten af underkæbens inferiorgrænse. De fleste læsioner er asymptomatiske, og sjældent kan den linguale defekt palperes klinisk. Det er også fastslået, at disse læsioner er ikke-progressive5 og undertiden kan regrediere.6
Anteriore SBD’er anses for at være sjældne, og i modsætning til den posteriore variant af læsionen kan de være vanskelige at diagnosticere. De kan være placeret mellem eller under rødderne. Nogle gange kan de ses overlejret over rødderne eller på stederne for tidligere ekstraktioner. Derfor kan de fejldiagnosticeres som andre radiolucenser, såsom forskellige godartede tumorer, knoglemetastaser eller hyppigere cyster (f.eks. radikulær, residual, lateral parodontalcyste, keratocystisk odontogen tumor).7-11 I atypiske tilfælde som vores kan der foretages yderligere undersøgelser ved tværsnitsafbildning (CBCT eller MRI). Selv om CBCT er ikke-invasiv og effektiv til evaluering af knoglegrænser, giver det ikke klinikeren mulighed for at undersøge blødt væv i detaljer. På den anden side kan MRI give en langt bedre opløsning ved undersøgelse af blødt væv. Derfor foretrækkes MRI. MRI har fordelene ved flere billeddannelsesplaner og forskellige ekkosekvenser, samtidig med at patienten ikke udsættes for ioniserende stråling. De største ulemper er omkostningerne og feltforvrængningsartefakter fra tandmaterialer. Diagnosen Stafne-benhule kan bekræftes med en begrænset MR-undersøgelse, der viser, at underkæbens defekt indeholder blødt væv, der er sammenhængende med og isointense med den submandibulære kirtel på både T1- og T2-vægtede sekvenser. Den iboende blødtvævskontrast i MR-undersøgelser bør være tilstrækkelig til at stille diagnosen Stafne-knoglehule uden behov for intravenøst kontraststof. Hvis der gives kontraststof, bør spytkirtelindholdet i et Stafne-benhulrum forstærkes i samme grad som den tilstødende submandibulære kirtel.9,12,13 Sialografi kan også overvejes på grund af læsionens spytkirtelindhold, men brugen heraf i de forreste SBD’er er begrænset på grund af de mange Rivinus-kanaler, der er mindre i diameter og derfor gør proceduren sværere at udføre.14 Derfor ville det være gavnligt at anvende forskellige billeddannelsesteknikker til at hjælpe med den endelige diagnose af forreste Stafne-defekter uden behov for invasiv kirurgi.
Incidensen af forreste Stafne-benhule varierer ofte i litteraturen fra 0,009 % 15 til 0,300 %.16-18 Den er tre gange så hyppig hos mænd som hos kvinder. Den højeste incidens for mænd er i det femte og syvende årti som i vores tilfælde.19 De fleste tilfælde er placeret mellem cuspiden og den første kindtand (65 %), mens færre tilfælde involverer incisorområdet (24 %). Nogle gange kan kæberne være påvirket bilateralt (11 %).20
Radiografiske attributter af Stafne-benhulen er ikke altid de samme. Normalt fremstår de som afgrænsede, unilokulære radiolucenser; der kan dog ses multilokulært udseende. Grænserne for læsionen er ofte sklerotiske, men kan heller ikke altid være klart definerede.
Hvorvidt Stafne-defekten er et mandibulært hulrum helt omgivet af knogle eller en mere eller mindre bredt åben konkavitet på den linguale cortex over niveauet for den mylohyoide tilhæftning er ikke altid klart. I de fleste af de rapporterede tilfælde var hulrumsindholdet forbundet med den tilstødende spytkirtel, hvilket tyder på en defekt i den linguale cortex. Dette var det samme i vores tilfælde, men den dentale CBCT-scanning viser imidlertid, at læsionen også havde forårsaget en defekt på buccal cortex i underkæben. Dette var en af hovedårsagerne til, at vi besluttede at foretage en biopsi. Da udtynding og udvidelse af den bukkale cortex ikke generelt er forbundet med SBD, gav læsionens udseende os en idé om en patologi, der var mere aggressiv.
Patogenesen for SBD er heller ikke klart forstået. De fleste forfattere anerkender hypotesen om, at disse hulrum er medfødte. Andre mener, at de udvikles senere i livet gennem trykresorption. Den første teori, der oprindeligt blev støttet af Stafne1 og derefter af andre forfattere,7,21,22 foreslår, at en del af spytkirtlen bliver indespærret under udviklingen og forbeningen af underkæben. Den største mangel ved denne teori er, at disse defekter er langt hyppigere diagnosticeret hos voksne end hos børn, hvilket tyder på, at udviklingen af disse defekter sandsynligvis sker senere i livet.23 Det ser ud til, at det lokale tryk fra den sublinguale eller submandibulære kirtel kan forårsage sådanne læsioner.21,24 Nogle forfattere støtter tanken om, at der er tale om en kompenserende hypertrofi i forbindelse med en lymfocytær infiltration og nedsat sekretorisk effektivitet, som øges med alderen, mens andre mener, at der sker en forøgelse af spytkirtlens størrelse som led i den generelle somatiske vækst.22 Ingen af disse hypoteser er blevet bevist. For nylig er der fundet embryonale rester af spytkirtelvæv i kæbeprøver, hvilket kan forklare de sjældne SBD’er, hvor der er en intakt tynd lingual cortex til stede, som adskiller læsionen fra den tilstødende spytkirtel.25
I modsætning til den posteriore variant kan den anteriore Stafne-benhule være en diagnostisk udfordring. Fraværet af vejledende anatomiske steder som f.eks. den inferior alveolærkanal og læsionens forhold til de tilstødende tænder gør det lettere at forveksle knoglehulen med andre patologier. Hvis knoglehulen er relateret til rodspidserne, kan den efterligne en inflammatorisk cyste. Tilstedeværelsen af caries og ændringer i lamina duraen på de tænder, der støder op til læsionen, kan give klinikeren et fingerpeg om diagnosen. For at undgå en unødvendig endodontisk behandling bør der udføres en pulpavitalitetstest.13,19,20,26 En residualcyste, der udvikles efter ufuldstændig fjernelse af en inflammatorisk cyste, kan efterligne SBD’er, hvis læsionen befinder sig i et tandløst område. Resterende cyster har tendens til at ekspandere, forskyde tænderne og forårsage resorption i knoglen i modsætning til SBD’er. Keratocystiske odontogene tumorer kan også forekomme som unilokulære radiolucente læsioner med glatte kortikerede grænser. De er dog ofte associeret med indskudte tænder. Keratocystiske odontogene tumorer vokser sandsynligvis mere aggressivt end andre odontogene cyster og forårsager kortikal udtynding og rodresorption. Vores tilfælde havde også kortikalt udtynding på begge sider af underkæben. Disse cyster giver imidlertid ofte cystisk væske, når der udføres en aspirationsbiopsi. Dette aspekt kan være nyttigt i differentialdiagnosen. Ameloblastomer kan på den anden side ikke indeholde nogen væske, når de punkteres, og de kan være svære at skelne fra SBD’er. Det radiografiske udseende af ameloblastomer kan variere fra veldefinerede unilokulære til multilokulære radiolucenser. Den unicystiske type kan efterligne SBD. Ameloblastomer kan dog sandsynligvis forårsage tandforskydning/resorption og udvidelse af kæberne, hvilket er ualmindeligt for SBD’er.
Odontogene myxomer er benigne, intraossale neoplasmer med oprindelse i det mesenkymale væv. De er normalt multilokulære, men små læsioner kan være unilokulære svarende til SBD’er; radiografisk kan de dog adskilles på grund af et skælformet udseende mellem rødderne og forskydning med resorption af tænderne.
Immature læsioner af ossificerende fibromer, cemental dysplasi og florid osseøs dysplasi i de første udviklingsstadier kan forekomme radiotransparente og kan efterligne SBD’er; men hvis de ikke behandles over tid, vil de generelt udvise stadig mere radio-opake foci. Simple knoglecyster kan også indgå i differentialdiagnosen. Disse pseudocyster kan se ud til at være ovalformede eller skælformede mellem tandrødderne. Aspirationsbiopsi af disse læsioner vil omfatte et blodigt indhold, hvilket er nyttigt for at diagnosticere læsionen.
Andre læsioner, der kan efterligne SBD’er, er benigne neurogene tumorer som neurofibromer, arteriovenøse fistler, kæmpecellegranulomer, brune tumorer, eosinofile granulomer, centrale hæmangiomer og multiple myelomer.
Sammenfattende er det ikke nødvendigt med behandling af SBD’er, både de posteriore og de anteriore varianter. Kirurgisk udforskning og biopsi bør kun udføres for at udelukke andre patologiske entiteter i atypiske tilfælde, når diagnosen ikke er sikker, eller der er kliniske symptomer til stede.